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  • Fait clinique

    Miliaire tuberculeuse aigue du pharynx oumaladie dIsambert : a propos dun cas

    Acute miliary tuberculosis or Isambert disease: A case report

    T. Ziad*, H. Nouri, A. Adny, Y. Rochdi, L. Aderdour, A. RajiDisponible en ligne sur

    Recu le :8 aout 2012Accepte le :15 octobre 2012Disponible en ligne21 decembre 2012

    Service dORL et chirurgie cervico-faciale, CHU Mohammed VI, 40000 Marrakech, Marocwww.sciencedirect.com

    SummaryPharynx tuberculosis consists in a set of active lesions in granulo-

    matous-type mucosa, resulting from Mycobacterium tuberculosis

    infection. In an endemic context, this diagnosis should be raised

    in cases of head and neck disease. A recent observation of a case of

    acute miliary tuberculosis gave us the opportunity to conduct a

    literature review of this disorder. This 9-year-old girl presented with

    dysphagia associated with pharyngeal discomfort, snoring, and

    hoarseness lasting for 8 months. This pharyngeal syndrome occurred

    in the context of an impaired general condition. Clinical examination

    found a diffuse mucosal granulation aspect in the oropharynx. The

    workup showed an inflammatory syndrome with a strong positive

    intradermal tuberculin reaction. The biopsy found an aspect of giant

    cell granuloma with caseous necrosis. The course was favorable on

    antituberculous chemotherapy. Tuberculosis is a chronic bacterial

    infection caused by a bacterium belonging to the M. tuberculosis

    complex. Pharyngeal tuberculosis remains a rare disease, but several

    epidemiological parameters show an upsurge of this disease, pro-

    mpting us to report this observation.

    2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

    ResumeLa tuberculose pharyngee correspond a lensemble des lesions

    evolutives de type granulomateux de la muqueuse, consecutives a

    linfection par le bacille de Koch. Dans un contexte endemique, elle

    simpose comme un diagnostic a evoquer dans la pathologie de la

    sphere oto-rhino-laryngologique (ORL). Nous rapportons un cas de

    tuberculose aigue du pharynx et etudions cette affection a travers une

    revue de la litterature. Il sagissait dune fille de 9 ans qui setait

    presentee a lhopital pour une dysphagie associee a une gene

    pharyngee, un ronflement et un enrouement evoluant depuis 8 mois,

    dans un contexte dalteration de letat general. Lexamen pharynge

    revelait un aspect de granulation diffuse de la muqueuse. Il existait

    un syndrome inflammatoire biologique et lintradermoreaction a la

    tuberculine etait fortement positive. La biopsie pharyngee confirmait

    la presence dun granulome gigantocellulaire avec necrose caseeuse.

    Levolution etait favorable sous chimiotherapie antituberculeuse. La

    tuberculose pharyngee est rare mais plusieurs parametres epidemio-

    logiques montrent sa recrudescence.

    2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

    1. Introduction

    La tuberculose du pharynx correspond a lensemble deslesions evolutives de type granulomateux de la muqueusepharyngee, dues a linfection par le bacille de Koch. La miliairepharyngee aigue (maladie dIsambert) est une forme rare quisurvient notamment sur un terrain immunodeficient ou encas datteinte systemique diffuse. Elle touche surtout le rhi-nopharynx. Lobservation recente dun cas nous a donne

    * Auteur correspondant.e-mail : ziad.tarik.orl@gmail.com

    0929-693X/$ - see front matter 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2012.10.010 Archives de Pediatrie 2013;20:41-43

    loccasion de faire une revue de la litterature de cette affec-tion exceptionnelle.

    2. Observation

    Il sagissait dune fillette de 9 ans, sans notion de contagetuberculeux, correctement vaccinee (Bacille de Calmette etGuerin [BCG]) selon le programme marocain dimmunisation,qui setait presentee avec une dysphagie progressive associeea une gene pharyngee, un ronflement et un enrouement, letout evoluant depuis 8 mois dans un contexte de fievre etdalteration de letat general avec anorexie et asthenie. La

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    http://www.sciencedirect.com/science/journal/0929693Xmailto:ziad.tarik.orl@gmail.comhttp://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2012.10.010

  • T. Ziad et al. Archives de Pediatrie 2013;20:41-43

    Figure 1. Examen buccopharynge : granulations multiples diffuses, nonconfluentes siegeant au niveau de la paroi posterieure de loropharynxavec deme de la luette.

    patiente avait recu 4 cures dantibiotiques sans succes. Lexa-men general notait une paleur cutaneomuqueuse avec unpoids a 18 kg et une febricule a 38 8C. Lexamen cervical notaitdes adenopathies sous-digastriques bilaterales de 2 cm dediametre, fermes et mobiles.Lexamen buccopharynge montrait la presence de granula-tions multiples diffuses, non confluentes de 3 mm de diame-tre sur la paroi posterieure de loropharynx (fig. 1). Lanasofibroscopie objectivait une congestion des fosses nasalesavec hypertrophie adenodienne faisant suspecter une tuber-culose miliaire aigue du pharynx. Une biopsie des granula-tions oropharyngees etait donc realisee.La vitesse de sedimentation etait a 78 mm a la 1re h. A lanumeration et formule sanguine, les leucocytes etaient a8400 par millimetre cube avec 1800 lymphocytes et uneanemie de type normochrome normocytaire. Le dosage des

    Figure 2. Examen anatomo-pathologique : revetement malpighienregulier, chorion inflammatoire siege de nombreux follicules epithelio-gigantocellulaires centres par des foyers de necrose daspect caseeux.

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    immunoglobulines (Ig) seriques (IgA, IgG et IgM) etait normal.La radiographie du thorax ne montrait pas de lesion pulmo-naire evolutive, ni sequellaire et il ny avait pas de syndrometumoral mediastinal. Lintradermo-reaction a la tuberculineetait positive avec une induration de 15 mm. Le prelevementbacteriologique par ecouvillonnage de loropharynx etaitnegatif. Lexamen anatomo-pathologique de la biopsie pha-ryngee notait un revetement malpighien regulier avec unchorion inflammatoire, siege de nombreux follicules epithe-lio-gigantocellulaires centres par des foyers de necrosedaspect caseeux plus ou moins etendus (fig. 2). Ces donneesetaient en faveur dune tuberculose pharyngee dans sa formemiliaire aigue. La recherche dune localisation secondaire de latuberculose etait negative. Une tri-antibiotherapie etait ins-tauree, associant rifampicine (10 mg/kg par j), isoniazide(5 mg/kg par j) et pyrazinamide (30 mg/kg par j) pendant2 mois, puis rifampicine et isoniazide pendant 4 mois. Apresun mois du traitement, une amelioration clinique etait cons-tatee avec disparition de la gene pharyngee, de la dysphagieet de laspect granulomateux de loropharynx. A 6 mois detraitement, lenfant etait en bon etat general avec une prisede poids de 9 kg et un examen de loropharynx normal sanssequelles cliniquement decelables.

    3. Discussion

    La tuberculose est une infection bacterienne chronique pro-voquee par une bacterie appartenant au complexe Mycobac-terium tuberculosis [1,2]. Elle affecte le plus souvent lespoumons, mais dautres organes sont concernes dans presdun tiers des cas. Lorsquelle nest pas ganglionnaire, latuberculose de la sphere oto-rhino-laryngologique (ORL) estrare, la localisation buccale par exemple etant constatee dans0,2 a 1,5 % des cas [3]. Elle est generalement secondaire a unetuberculose pulmonaire, par inoculation des muqueuses parles crachats ou par voie hematogene. Les localisations ORLprimitives sont extremement rares [4] mais dans un contexteendemique la tuberculose doit etre evoquee [5,6]. La tuber-culose pharyngee presente un caractere lesionnel multiforme,bien illustre dans lessai anatomobiologique de Kharoubi [7],et certaines de ses formes sont actuellement du domaine delexception en dehors de quelques pays a forte endemietuberculeuse. La tuberculose miliaire du pharynx ou granuliepharyngolaryngee dIsambert est une forme anatomocliniqueexceptionnelle. Tres peu dauteurs ont rapporte cette formeclinique que seuls les anciens traites et manuscrits dORLpresentent de facon precise et detaillee [1]. Elle concernesurtout les malades aux 2 extremes de la vie : enfants etsujets ages.Cliniquement, la miliaire aigue tuberculeuse est marquee parlimportance des signes generaux et fonctionnels. La tempe-rature est constamment elevee (de 39 a 40 8C), associee a dessueurs profuses et un amaigrissement rapide et important.

  • La maladie dIsambert

    Lexamen du pharynx revele un semis de granulations compa-rees a des grains de semoule ou a des ufs de poisson [1]. Ces tubercules miliaires sont gris ou semi-transparents etreposent sur une muqueuse pale ou au contraire congestive[1,8]. La luette prend un aspect dematie et infiltre [1]. Lamobilite du voile du palais peut etre diminuee. La laryngos-copie indirecte peut montrer, en plus des granulations epi-glottiques, un aspect de larynx sale avec congestion etdeme posterieur. A lexamen cervical on note souvent devolumineuses adenopathies bilaterales [1].La confirmation diagnostique de la tuberculose pharyngee esthistologique ou bacteriologique. Un prelevement par ecou-villonnage du pharynx ou tissulaire par biopsie, permet unexamen microbiologique (examen direct et culture). Les pro-cedes moleculaires tels que lamplification genique ou lareaction par polymerisation en chane (PCR) mettant en evi-dence lacide desoxyribonucleique (ADN) de M. tuberculosis sesont averes utiles vus les delais rapides didentification et lespossibilites de typage despece [9,10]. Lhistologie des lesionstuberculeuses est pathognomonique en presence de granu-lome epithelio-giganto-cellulaire avec necrose caseeuse. Unfragment biopsique doit imperativement faire lobjet dunexamen bacteriologique : culture et antibiogramme.Une fois le diagnostic de tuberculose miliaire phar