9
Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia. A Case Report And Short Literature Review Indah Laraswati 1 , Haris Budi Widodo 2 1 Kedokteran Gigi, Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo, Jawa Tengah 2 Bidang Penyakit Mulut, Kedokteran Gigi, Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo, Jawa Tengah Alamat Korespondensi: Kedokteran Gigi Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo, Jawa Tengah, Indonesia, 53122. Email: [email protected] ABSTRAK Kami hadapkan sebuah kasus seorang perempuan berusia 53 tahun dengan ulserasi yang berkembang sangat cepat pada bagian lidah, secara klinis ulserasi tersebut tampak seperti squamous cell carcinoma. Setelah dilakukan pemeriksaan mikroskopis, diagnosis yang didapat yaitu traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE). Pada laporan kasus kali ini, membahas karakteristik, penyebab serta diagnosis bandingnya. Kata kunci: traumatic ulcerative granuloma dengan eosinophilia (TUGSE), ulserasi eosinofil PENDAHULUAN Traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE) merupakan lesi yang bersifat jinak, reaktif dan dapat sembuh dengan sendirinya. Traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE) ini memiliki nama lain yaitu traumatik granuloma pada lidah, eosinofil ulserasi pada mukosa mulut, dan granuloma eosinofil ulserasi pada lidah 1 . TUGSE dapat ditemukan pada semua umur, namun biasanya ditemukan sekitar umur 50 an. Pada bayi, hal ini disebut dengan Riga- Fede karena pertama kali diperkenalkan oleh Riga pada tahun 1881 dan secara histologi diperkenalkan oleh Fede pada tahun 1890 1, 2 . TUGSE disebabkan karena trauma, namun hal tersebut hanya sekitar < 50% dari kasus 3 . Secara klinis, TUGSE ditandai dengan adanya peninggian ulserasi dan indurasi pada bagian Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 1

Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

Embed Size (px)

DESCRIPTION

TUGSE

Citation preview

Page 1: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia. A Case Report And Short Literature Review

Indah Laraswati1, Haris Budi Widodo2

1Kedokteran Gigi, Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo, Jawa Tengah2Bidang Penyakit Mulut, Kedokteran Gigi, Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo,

Jawa TengahAlamat Korespondensi: Kedokteran Gigi Universitas Jenderal Soedirman, Puworketo, Jawa

Tengah, Indonesia, 53122. Email: [email protected]

ABSTRAKKami hadapkan sebuah kasus seorang perempuan berusia 53 tahun dengan ulserasi yang

berkembang sangat cepat pada bagian lidah, secara klinis ulserasi tersebut tampak seperti squamous cell carcinoma. Setelah dilakukan pemeriksaan mikroskopis, diagnosis yang didapat yaitu traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE). Pada laporan kasus kali ini, membahas karakteristik, penyebab serta diagnosis bandingnya.

Kata kunci: traumatic ulcerative granuloma dengan eosinophilia (TUGSE), ulserasi eosinofil

PENDAHULUAN

Traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE) merupakan lesi yang bersifat jinak, reaktif dan dapat sembuh dengan sendirinya. Traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eusinophilia (TUGSE) ini memiliki nama lain yaitu traumatik granuloma pada lidah, eosinofil ulserasi pada mukosa mulut, dan granuloma eosinofil ulserasi pada lidah 1. TUGSE dapat ditemukan pada semua umur, namun biasanya ditemukan sekitar umur 50 an.

Pada bayi, hal ini disebut dengan Riga- Fede karena pertama kali diperkenalkan oleh Riga pada tahun 1881 dan secara histologi diperkenalkan oleh Fede pada tahun 1890 1, 2. TUGSE disebabkan karena trauma, namun hal tersebut hanya sekitar < 50% dari kasus 3.

Secara klinis, TUGSE ditandai dengan adanya peninggian ulserasi dan indurasi pada bagian tepinya. Biasanya terjadi pada dorsal atau tepi lidah, mukosa bukal, mukosa vestibulum, dan gingiva. Secara klinis, ulserasi ini berkembang secara cepat seperti squamous cell carcinoma. TUGSE bersifat mengancam,

sehingga dapat dilakukan biopsi atau eksisi 4. Diagnosis banding dari TUGSE yaitu primary siphilic chancre pada penampakan klinis tanpa adanya tes serological ataupun perawatan benzathine penicilin dosis tinggi 1. Ulserasi ini menimbulkan nyeri yang hebat dan terjadi selama beberapa minggu atau bulan serta sembuh tanpa adanya perawatan. Namun kesembuhannya akan berlangsung cepat setelah dilakukan biopsi atau eksisi.

LAPORAN KASUS

Seorang perempuan berusia 53 tahun memiliki lesi di permukan dorsal lidah, yang berkembang secara cepat dalam waktu 2 minggu, datang ke klinik laringogikal. Setelah pemeriksaan klinis, ditemukan adanya ulserasi. Manifestasi ulserasi ini ditandai dengan adanya peninggian, indurasi pada bagian tepi, serta berwarna kekuningan dengan adanya jaringan nekrotik. Riwayat pasien tidak diketahui. Pertama, klinisi melakukan biopsi, namun ulserasi tersebut hanya mengandung epitelium squamosa. Setelah melakukan diskusi dan mendapatkan opini klinis kedua, perubahan keseluruhan dari

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 1

Page 2: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

lesi tersebut di eksisi dan dikirim ke bagian departemen tanpa adanya data lebih lanjut. Dokter bedah menduga ini adalah squamous cell carcinoma pada lidah.

Hasil biopsi diberi formalin 10% dan parafin. Setelah itu, dengan ketebalan 5 μm, diwarnai dengan haematoxylin eosin.

Perubahan pada mikroskopis ditunjukan dengan adanya ulserasi disertai jaringan nekrotik (Gambar 3). Di bawah jaringan nekrotik, terdapat inflamasi sel limfosit serta beberapa eosinofil yang padat dan polimorfik. Inflamasi terdapat di mukosa superfisial serta lapisan otot lidah bagian dalam (gambar 4). Sel mononuklear atipikal yang berbentuk besar dengan sitoplasma yang banyak, bentuk nukleous yang ireguler, kromatin yang halus dan nukleoli yang kecil, yang tersebar pada area inflamasi. Pada tepi ulserasi, terdapat hiperplastik epitelium dengan tepi yang bias karena adanya inflamasi.

Gambar 1. TUGSE pada bagian ventral lidah seorang bayi berusia 6 bulan.

Gambar 2. TUGSE pada dorsal lidah pada seorang perempuan berusia 50 tahun

Gambar 3. Ulserasi pada mukosa mulut dengan adanya infiltrasi inflamasi di bagian bawah, HE, pembesaran 4x

Gambar 4. Infiltrasi inflamasi yang padat serta mengandung limfosit serta multipel eosinofil yang meluas ke jaringan lunak lidah, HE, pembesaran 20x

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 2

Page 3: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

Gambar 5. Sel besar yang ireguler, kromatin yang halus serta nukleoli yang kecil, jumlahnya banyak sehingga terlihat padat

Gambar 6. Epitel hiperplastik pada lidah pada tepi ulserasi, HE, pembesaran 10x

Berdasarkan manifestasi mikroskopis, dugaan bahwa ulserasi tersebut berupa squamous cell carcinoma adalah salah dan ulserasi tersebut di diagnosis traumatic ulcerative with stromal eosinophillia.

PEMBAHASAN

TUGSE merupakan traumatik ulserasi berupa radang kronis yang bersifat jinak, terjadi selama beberapa minggu hingga bulan 5. Radang kronis ditandai dengan adanya infiltrasi makrofag, limfosit, sel plasma dan eosinofil. Berbeda

dengan radang kronis, radang akut ditandai dengan perubahan vaskuler, edema, dan infiltrasi polimorfonuklear (terutama neutrofil) dan monosit..

Tiap sel radang memiliki ciri yang khas. Sel polimorfonuklear terdiri atas neutrofil, eosinofil dan basofil. Sel neutrofil memiliki inti yang bersegmen dengan bentuk yang bermacam-macam, seperti kacang, tapal kuda dan lainnya. Segmen/lobus dari inti berkisar 2-4 buah. Granula di dalam inti plasma berukuran kecil, nampak hanya bintik-bintik saja. Besarnya 10-12 mikron. Sel ini dibentuk oleh mielosit sumsum tulang dengan fungsi utamanya fagositosis 6.

Basofil merupakan sel darah putih yang memiliki granula kasar. Mirip neutrofil namun jarang dijumpai dalam sirkulasi darah serta berasal dari sel mast. Eosinofil merupakan sel darah putih dengan sitoplasma yang mengandung granula kasar dan berwarna merah terang. Bentuk dan besarnya mirip dengan neutrofil, tetapi intinya lebih sederhana, sering hanya berlobus 2 6.

Limfosit lebih kecil dari sel polimorfonuklear, tetapi lebih besar dari sel darah merah. Besarnya sekitar 8-10 mikron. Didominasi oleh sel nukleus yang besar dan bulat serta mengandung kromatin yang padat, sedangkan sitoplasmanya hanya sedikit. Nukleusnya terlihat pucat dan tidak bergranul. Di dalam jaringan, sel ini nampak pada radang yang menahun dalam jumlah yang meningkat dan mempunyai gerakan yang lambat, sehingga baru terlihat pada radang kronis 6.

Mononuklear fagosit (monosit darah dan makrofag jaringan) merupakan sel yang melapisi sinus dari kelenjar getah bening, sumsum tulang dan limfe. Makrofag biasanya lebih panjang umurnya dibandingkan sel polimorfonuklear. Monosit darah dapat berubah menjadi makrofag serta memiliki nukleas yang seperti biji kacang dan granula kecil 6.

Sel plasma berhubungan erat dengan sel limfosit. Besar sel ini lebih besar

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 3

Page 4: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

sedikit dari limfosit (10-12 mikron). Gambaran sel sangat karakteristik, di dalam jaringan nampak intinya eksentrik dengan srtuktur seperti roda dan sitoplasma yang basofilik 6.

Radang kronis dapat berubah menjadi neoplasma yang ditandai dengan adanya displasia. Displasia merupakan pertumbuhan sel abnormal yang mengakibatkan sel-sel tersebut berbeda dalam ukuran, bentuk atau susunannya dengan sel normal 7.

TUGSE dikenal juga dengan eosinophilic granuloma, eosinophilic ulcer, Riga Fede disease (pada bayi dan anak-anak) dan atypical histiocytic granuloma. Etiologi dari TUGSE tidak diketahui secara pasti, namun pada bayi, biasanya TUGSE disebabkan karena tumbuhnya gigi insisiv bawah 8.

TUGSE dapat terjadi di seluruh permukaan rongga mulut, dan paling sering terjadi di lidah 1. Meskipun begitu, TUGSE sering sekali disebabkan karena trauma yaitu sekitar 50 % kasus. Lidah terdiri atas otot ekstrinsik dan intrinsik. Otot ekstrinsik keluar dari struktur bergerak dan berinsersio pada lingua, berfungsi untuk menggerakan lingua secara bodily. Otot ekstrinsik ini terdiri atas musculus genioglossus, musculus hyoglossus serta musculus styloglossus. Otot intrinsik keluar dari lingua dan berinsersio pada lingua. Bekerja untuk merubah bentuk ligua. Otot intrinsik ini terdiri atas serabut longitudinal, transversal dan vertikal.

Karakteristik TUGSE ini ditandai dengan adanya ulserasi yang sembuh dengan sendirinya, indurasi margin + dengan perkembangan yang cepat dan penyembuhan yang lama 2. Penyembuhan yang lama disebabkan karena sintesis perubahan growth factor oleh eosinofil berkurang. Growth factor merupakan protein yang berikatan dengan reseptor atau enzim terkait reseptor pada permukaan sel yang menyebabkan bermacam-macam respon seluler seperti proliferasi diferensiasi, survival dan

angiogenesis. Growth factor disintesis oleh makrofag, sel T, sel-el endotel, sel-sel mesenkim serta keratinosit dan fibroblast 7. Selain itu, penyebab penyembuhan yang lama disebabkan karena terdapat banyak eosinofil pada ulserasi sehingga terjadi banyak inflamasi dan regulatory sitokin. Kerusakan jaringan karena adanya tumor necrosis faktor menjadi faktor penyebab TUGSE ini sembuhnya lama 5.

Perawatan TUGSE dapat dilakukan dengan cara eksisi dan biopsi. Jika dilihat secara histologi, terdapat jaringan granulasi serta ulserasi dengan infiltrasi inflamasi yang polimorfik, termasuk adanya limfosit serta eosinofil. Infiltrasi inflamasi ini menyebar ke jaringan otot yang dalam. Gambaran TUGSE memiliki kemiripan dengan squamous cell carcinoma, yaitu adanya sel yang besar, atipikal dan mononuklear yang dipenuhi sitoplasma, nukleus ireguler, nukleoli yang kecil serta kromatin halus 5.

Diagnosis TUGSE juga dapat ditegakkan dengan immunohistokimia. Pemeriksaan ini menunjukan adanya macrophage marker CD68, dendritic cell marker, faktor XIIIa, myofibroblast marker seperti vimentin, CD30, CD3, CD4 dan CD8 10.

Beberapa peneliti mengatakan bahwa TUGSE ini menyertai penyakit CD 30-positive lymphoproliferative disorders, atypical histiocytic granuloma dan angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia (ALHE). Pada sebagian besar kasus, TUGSE sembuh tanpa adanya komplikasi dan rekuren. Hanya beberapa kasus yang menunjukan hasil analisis immunohistokimia berupa CD30 +, jika hal ini terjadi maka membutuhkan follow up yang lama 5.

TUGSE memiliki diagnosis banding dengan beberapa penyakit lainnya seperti squamous cell carcinoma, atypical histiocytic granuloma, langerhans cell histiocytosis, lymphoscyte rich CD 30+ lymphoproliferative disorders dan angiolymphomatoid hyperplasia with eosinophilia (ALHE) 11.

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 4

Page 5: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

Squamous cell carcinoma (SCC) sering terjadi di bagian belakang mulut, samping lidah dan bibir bagian bawah. Secara makroskopis, terdapat ulserasi dengan peninggian dan garis indurasi. SCC ini sering menyerang usia 50 tahunan. Jika dilihat secara histopatologi, terdapat banyak sel atipikal yang bersifat neoplasmatik. Pemeriksaan imunohistokimia menunjukan adanya CK 11.

Atypical histiocytic granuloma (AHG) terjadi di gingiva dan ditandai dengan adanya ulserasi dan garis indurasi. Hal ini terjadi pada semua umur. Berdasarkan pemeriksaan histopatologi, ditemukan adanya infiltrasi inflamasi polimorfik, sel yang padat tanpa adanya keterlibatan jaringan lunak yang lebih dalam 11.

Langerhans cell histiocytosis ditandai dengan adanya ulserasi berupa nodul dan plak yang sering terjadi pada usia kurang dari 16 tahun. Pemeriksaan histopatologi menunjukan adanya infiltrasi sel lengerhans, limfosit T dan eosinofil serta CD1a + 11.

Lymphocyte rich CD30 + lymphoproliferative disorders ditandai dengan adanya ulserasi nodul yang sering terjadi pada usia tua. Pemeriksaan histopatologi menunjukan adanya infiltrasi sel atipikal dengan eosinofil serta melibatkan jaringan lunak yang dalam. CD30 + pada pemeriksaan secara imunohistokimia 11.

Angiolmphomatoid hyperplasia with eosinophilia (ALHE) sering terjadi pada kulit kepala dan leher yang ditandai dengan nodul serta plak, terjadi pada usia 3 dan 7 tahun serta sekitar usia 40 tahunan. Pemeriksaan histopatologi menunjukan adanya infiltrasi inflamasi dengan eosinofilia tanpa adanya sel mononuklear besar yang atipikal disertai adanya pembentukan pembuluh darah yang tidak normal 11.

KESIMPULAN

Traumatic ulcerative granuloma dengan stromal eosinofilia (TUGSE) yaitu lesi yang bersifat jinak, reaktif dan dapat sembuh dengan sendirinya namun berlangsung selama beberapa minggu ataupun bulan. TUGSE dapat menyerang bayi ataupun orang dewasa umur 50 tahun. Penyebab TUGSE tidak diketahui secara pasti dan untuk menegakan diagnosis TUGSE dapat dilakukan biopsi. TUGSE dapat sembuh dengan menghilangkan penyebab dari TUGSE itu sendiri.

REFERENSI

1. Velez A, Alamillos F-J, Dean A, et al. Eosinophilic Ulcer of the Oral Mucosa: Report of a Recurrent Case on the Tongue. Clin Experiment Dermatol.1997; 22: 154-156.

2. Taghi A,MotamediMK. Riga-Fede Disease: A Histological Study and Case Report. Indian J Dent Res. 2009; 20: 227-229.

3. Segura S, Romero D, Colomo L. Eosinophilic Ulcer of the Oral Mucosa: Another Histological Simulator of CD30+ Lymphoproliferative Disorders. Brit J Dermatol. 2006; 155: 460-463.

4. Salisbury CL, Budnick SD, Li S. T Cell Receptor Gene Rearrangement and CD 30 Immunoreactivity in Traumatic Ulcerative Granuloma with Stromal Eosynophilia of Oral Cavity. Am J Clin Pathol. 2009; 132: 722-727.

5. Chavan, S., Reddy, P., Traumatic Ulcerative Eosinophilic Granuloma with Stromal Eusinophilia of Tongue. South Asia Journal of Cancer. 2013;2:144.

6. Sudiono, Janti., Kurniadhi, B., Hendrawan, A., Djimantoro, B.,2003, Ilmu Patologi, EGC, Jakarta.

7. Robbins., Cotran., 2008, Buku Saku Dasar Patologi Penyakit, Edisi 7, EGC, Jakarta

8. Mejj, E., Vries, T, Egging, H., Visscher, J., Traumatic Lingual

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 5

Page 6: Traumatic Ulcerative Granuloma With Stromal Eosinophilia

Ulceration in a Newborn : Riga-Fede Disease. Italian Journal Of Pediatrics. 2012, 38:20.

9. Marks, D., Marks, A., Smitch, C., 2013, Biokimia Kedokteran Dasar, EGC, Jakarta.

10. Elovic AE, Gallagher GT, Kabani S, Galli SJ, Weller PF, Wong DT. Lack of TGF-α and TGF-β Synthesis by Human Eosinophils in Chronic Oral Ulcers. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1996;81:672-81

11. Marszalek, A., Dlugosz, I., Traumatic Ulcerative Granuloma with Stromal Eosinophilia. A case report and short literature review, Polandia Journal Pathologi. 2011; 3:172-175.

Case Report : Dentistry of Jenderal Soedirman University | 6