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Xantoma intraóseo pelviano: reporte de un caso yrevisión de la literatura
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Rev Argent Radiol. 2014;78(3):161---167
REVISTA ARGENTINA DE RADIOLOGA
www.elsevier.es/rar
CASO CLNICO
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso yrevisin de la literatura
M.C. Or
Alta Gamm
Recibido elDisponible
PALABRXantomaNormolipIlion;Clulas eDiagnst
KEYWOIntraossexanthomNormolipIlion;Foam ceDiagnosi
Autor paCorreo e
http://dx.d0048-7619/
Documento descargado de http://www.elsevier.es el 04/05/2015. Copia para uso personal, se prohbe la transmisin de este documento por cualquier medio o formato.tega Hrescak , J.M. Jerez, C.M. Arvalo, R.C. Mohanna y J.C. Basualdo
a, San Miguel de Tucumn, Tucumn, Argentina
12 de febrero de 2013; aceptado el 11 de junio de 2013en Internet el 15 de agosto de 2014
AS CLAVE intraseo;emia;
spumosas;ico
Resumen El xantoma intraseo (XIO) es un tumor seo benigno extremadamente raro. En lahistologa se caracteriza por presentar macrfagos mononucleares, abundantes clulas espu-mosas y clulas gigantes multinucleadas. Puede aparecer asociado a otras enfermedades (XIOsecundario), principalmente a desrdenes lipdicos, o en forma aislada (XIO primario). Los XIOson lesiones lticas expansivas que a menudo se encuentran en pacientes con condiciones hiper-lipidmicas. En la mayora de los casos la evaluacin inicial se realiza con radiografa, aunqueotros procedimientos pueden ser necesarios para conrmar el diagnstico.
Se presenta el caso de un hombre de 48 anos que consult por lumbalgia con irradiacinal miembro inferior derecho e impotencia funcional de 3 meses de evolucin. Tena hallazgosimagenolgicos de XIO en el hueso ilaco derecho, sin hiperlipidemia o lesiones preexistentes.Se llev a cabo la extirpacin total del tumor y el posterior estudio histopatolgico de la piezaoperatoria conrm el diagnstico. El tratamiento result exitoso.
El objetivo de este artculo es describir los hallazgos clnicos e imagenolgicos (radiografa,resonancia magntica, tomografa computada y medicina nuclear) de un XIO primario y sutratamiento. Adems, realizamos una breve revisin de la literatura. 2014 Sociedad Argentina de Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos losderechos reservados.
RDSousa;emia;
lls;s
Pelvic intraosseous xanthoma: a case report and literature review
Abstract Intraosseous xanthoma is an extremely rare benign bone tumor. Histology showsmononuclear macrophages, abundant foam cells and multinucleated giant cells. The intra-osseous xanthoma may appear associated with other diseases (secondary intraosseousxanthoma), mainly lipid disorders or without an underlying lipid disorder (primary intraos-seous xanthoma). The intraosseous xanthoma is a lytic, expansive tumor, often seen in patientswith hyperlipidemic conditions. In most cases, the initial evaluation is performed with X-ray,
ra correspondencia.lectrnico: cinthya [email protected] (M.C. Ortega Hrescak).
oi.org/10.1016/j.rard.2014.07.005 2014 Sociedad Argentina de Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos los derechos reservados.
162 M.C. Ortega Hrescak et al
although other procedures may be necessary to conrm the diagnosis. We report the case of aman aged 48, who consulted for back pain radiating to the right leg and functional disability3 months duration, with imaging ndings in the right iliac XIO in the absence of pre-existinginjuries or hyperlipidemic conditions, so surgery for total removal of the tumor was performed
rgical specimen, conrming the preoperative diagnosis of The e) ana norga. P
Introduc
Los xantomblandos supmientras q(como las epocas comu
En parttumoral beet al.7, esbroso benbroxantominvestigadopendiente,mononucletosas (histmultinuclesentar clude las del toma brosde entrelagados en dausente. Poal XIO com
En la cOrganizacijowicz et en coincidlos tumoreclulas fustes multinulpidos (cl
El XIO epuede prespatolgica a padecerlabenigna secblicas o een particuldenomina Xes posible dades sistotro caso, aunque otrgrafa comson necesa
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del lotal la rae visl, untos yilacdiogon cC deuesoacaent
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Documento descargado de http://www.elsevier.es el 04/05/2015. Copia para uso personal, se prohbe la transmisin de este documento por cualquier medio o formato.with histological examination of the suXIO. Such treatment resulted curative.ndings (RX, MRI, CT, nuclear medicinprimary intraosseous xanthoma a and 2014 Sociedad Argentina de Radioloved.
cin
as aparecen con ms frecuencia en los tejidoserciales (piel, hipodermis o vainas tendinosas),ue el compromiso de las estructuras profundassquelticas) es inusual. Al respecto, existen muynicaciones en la literatura1.
icular, el xantoma intraseo (XIO) es una lesinnigna extremadamente rara1---6. Segn Bertoni
indistinto el uso de los trminos histiocitomaigno (HFB), histiocitoma broso, xantobroma ya de hueso para referirse al XIO, pero para otrosres, como Alden et al.8, este es una entidad inde-
compuesta histolgicamente por macrfagosares, abundantes clulas espumosas o xantoma-iocitos cargados de lpidos), y clulas gigantesadas. Ocasionalmente el XIO tambin puede pre-las fusiformes y, en ese caso, stas se diferencianHFB por su disposicin: mientras en el histioci-o benigno tienen un patrn estoriforme (imagenzamiento por la disposicin de los ncleos alar-istintos ngulos), en el XIO esta distribucin estr este motivo, algunos investigadores considerano un subtipo del HFB1,3.lasicacin histolgica de tumores seos de lan Mundial de la Salud (OMS), a cargo de Scha-al.4, el XIO no est contemplado. Sin embargo,encia con Alden, se incluye al HFB dentro des benignos del tejido conectivo compuestos poriformes en patrn estoriforme, clulas gigan-cleadas, hemosiderina e histiocitos cargados conulas xantomatosas).9
s una lesin tpicamente ltica y expansiva, queentarse como un hallazgo casual o una fractura(siendo la pelvis y la tibia las ms propensas
Lueinjertode queobserv
Prese
Un holumbaimpotevigororespuetaba a(enfernante
En sobre de cadtrico yextremdatos terol t
En sacra sfrontades nehueso una rapudier
La Ten el hsacroilmadam51 mm)3. Usualmente aparece como una manifestacinundaria a ciertas enfermedades sistmicas meta-
ndcrinas (principalmente desrdenes lipdicos y,ar, hiperlipidemia tipo IIB y III), y en ese caso seIO secundario. Aunque ms infrecuente, tambin
encontrar un XIO primario (es decir, las enferme-micas estn ausentes)1---3,7. Tanto en uno como enla evaluacin inicial se realiza con radiografa,os procedimientos diagnsticos, como la tomo-putada (TC) y/o la resonancia magntica (RM),rios para conrmar el diagnstico.
una escleroel cortical tana de pala del mscadyacentes
Por su pformacin levementetes blandaglteo profcia STIR [shaim of this article is to describe the clinical, imagingd the course of treatment of a committing the iliacmolipidemic patient brief review of the literature.ublished by Elsevier Espaa, S.L.U. All rights reser-
e llevar a cabo una biopsia, el curetaje conla conducta teraputica de eleccin, a pesarbin se ha descrito el tratamiento conservador
nal1---3,7.
cin de caso
de 48 anos de edad acudi a la consulta porcon irradiacin al miembro inferior derecho e
funcional (agravada con la marcha y actividades de aproximadamente 3 meses de evolucin, sin
los antiinamatorios no esteroideos. No presen-edentes familiares ni personales de importanciaades sistmicas, traumatismo previo desencade-eccin).xamen fsico no mostraba dolor a la palpacingin lumbosacra y tena un rango de movimiento, rodillas y tobillos bilaterales completo, sim-
de dolor. La exploracin neurovascular en ambases inferiores result normal, al igual que losaboratorio (recuento de glbulos blancos, coles-y libre, y triglicridos).diografa de frente y perl de la columna lumbo-ualiz, como hallazgo incidental en la proyeccina lesin radiolcida de morfologa ovoidea, bor-
lmite inferior escleroso, que se ubicaba en elo derecho (g. 1). Se ampli la evaluacin conrafa de ambas caderas (frente y axial), donde seorroborar los hallazgos (g. 2).
pelvis con ventana para estructuras seas revel ilaco derecho, en proximidad a la articulacin
, una lesin osteoltica bien denida, de aproxi-e 60 mm (anteroposterior) x 34 mm (transverso) xgitudinal), que estaba rodeada parcialmente por
sis sea que comprometa el hueso esponjoso yinterno y externo (g. 3a). A su vez, con la ven-rtes blandas se detect una densidad inferior aulo, con una leve extensin a los tejidos blandos
de la regin gltea (g. 3b).arte, la RM evidenci en la misma ubicacin unaovoidea y expansiva, de bordes bien denidos y
irregulares, con un mnimo componente de par-s y un aparente compromiso del grupo muscularundo adyacente (mejor visualizado en la secuen-ort time inversin recovery]). En las secuencias
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura 163
Figura 1 obse(echa) exp visu
en ponderminantemecorrespondalternabanformando ulipdicos e beculares.fue hetero
Figura 2 el hueso ila
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con estriaciones de alta intensidad de senal, con-n patrn reticulado, concordante con depsitos
histiocitos espumosos entre los espacios intertra- En lo que respecta a la secuencia STIR, la senalgneamente difusa, con reas hiperintensas en
el tejido cocentrales ctraba en tzonas de baesclerosis La zona debien delimsin inltrar
Radiografa de pelvis en proyeccin (a) de frente, (b) alar y (c) obtuco derecho.rva en el hueso ilaco derecho una lesin osteolticaaliza mejor en la proyeccin de frente.lgeno y con pequenas estriaciones hipointensasompatibles con zonas grasas. La lesin se encon-odas las secuencias parcialmente rodeada porja intensidad de senal, que concordaban con unasea reactiva de 71 x 30 mm aproximadamente.
transicin con el resto del tejido seo parecaitada y se respetaba la articulacin sacroilaca
el sacro (g. 4).
ratriz: se corrobora la lesin osteoltica (echas) en
164 M.C. Ortega Hrescak et al
Figura 3 Tomograa computada de pelvis sea, cortes axial, sagital y coronal, en ventana (a) sea y (b) de partes blandas: seevidencia en el hueso ilaco derecho una lesin osteoltica bien denida con una densidad inferior a la del msculo (echas).
El control para descartar otras localizaciones se realizmediante gammagrafa sea de cuerpo entero con 99m Tc-MDP. El estudio revel en el hueso ilaco derecho una imagenhipocaptante ovalada con mrgenes hipercaptantes (g. 5).
Las caractersticas radiolgicas indicaban una lesin seapoco agresiva, por lo que los diagnsticos diferencialesse hicieron con: quiste seo solitario, broma no osi-cante, lipoma intraseo, osteoblastoma, HFB, broxantomay enfermedad de Erdheim-Chester.
Inicialmente, dada la sospecha diagnstica de benigni-dad (basada en el aspecto tumoral de las imgenes, laedad del paciente y la ubicacin del tumor), el traumatlogodecidi la realizacin de una puncin aspiracin con agujana (PAAF). El cultivo fue negativo y el examen citolgicocomunic la presencia de abundantes histiocitos espumosos,pero no arroj un diagnstico de certeza. Por este motivo,se efectu una puncin con aguja gruesa, controlada porTC, en diferentes zonas de la lesin. En esta oportunidad,
Figura 4 expansiva (ve predomiy (c) con ST
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Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura 165
a b
R
Figura 5 una imagen
el examenrosis y unapor histiocran la mopodan cordos anatomde imgen
Asimismpresentar uun curetajpartculas pus de lasobre la ex8 semanas estudio hisdiagnstico
A particamente aNinguno re
Discusin
Los xantotomatosas.gran citop
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Gammagrafa sea con 99m Tc-MDP: (a) cuerpo entero e (b) imgen hipocaptante ovalada (echas) con mrgenes hipercaptantes.
histolgico evidenci un tejido seo con escle- extensa inltracin del espacio intertrabecularitos espumosos o xantomizados. Estos no adqui-rfologa de clulas de Langerhans, por lo queresponder a un xantoma. En base a los resulta-opatolgicos, y en combinacion con los estudios
es, se arrib al diagnstico presuntivo de XIO.o, debido a la gran propensin de estas lesiones ana fractura patolgica de pelvis, se llev a cabo
e intralesional, un injerto seo con aloinjerto dey la reseccin de la tabla interna del ilion. Des-
intervencin, se restringi el soporte de pesotremidad inferior derecha del paciente durantey los sntomas se aliviaron considerablemente. Eltopatolgico de la pieza operatoria corrobor el
preoperatorio (g. 6).r de esta conrmacin, se solicitaron peridi-nlisis de glucemia, lipidemia y colesterolemia.vel alteraciones.
mas pertenecen al grupo de lesiones xan- Estas se componen de macrfagos con unlasma granular y eosinoflico, llamados clulas
xantomatotumores beson verdad
Existe ugen histiocmalignas. Ede la microy los estudcomo seud
Los xantejidos blahaber partesquelticatiene pocascasos, es cmetablicadicos, comla mayorahan sido renormales dcin con enRosai-Dorfmde Langerhtomas suel
En partdamente rPosteriorLAT. DER.
es planares. Se observa en el hueso ilaco derecho
sas o espumosas2. Algunos autores los considerannignos primarios1,5,10, mientras que para otros noeras neoplasias11.na clasicacin que divide a las lesiones con ori-tico comn en dos grandes grupos: benignas ysta se basa en una combinacin de los resultadosscopa de luz convencional, el cultivo de tejidosios ultraestructurales, y concibe a los xantomasotumores de probable origen histioctico10.tomas aparecen con mayor frecuencia en losndos superciales. Sin embargo, tambin puedeicipacin de estructuras profundas (p. ej. lass), a pesar de que esta localizacin es rara y
comunicaciones en la literatura1,3,5,6,11. En estosomn que se asocien a enfermedades sistmicass o endcrinas (principalmente desrdenes lip-o la hiperlipidemia, que suele estar presente en
de los pacientes con xantomas), pero tambinportadas en pacientes con niveles plasmticose colesterol y lpidos. Cuando existe la asocia-fermedades sistmicas (como la enfermedad dean o la de Erdheim-Chester, la granulomatosis
ans o la displasia brosa postraumtica), los xan-en ser mltiples 1,5,7,8,11---14.icular, el XIO es una lesin tumoral extrema-ara (con menos de 50 casos reportados en el
166 M.C. Ortega Hrescak et al
Figura 6 l prehematoxilin rado
esqueleto amolipidmde lesionesltica, a me
Si bien puesto divemetablicobenigna prsis de cluprimarios) mecanismode lpidos duna posterfagos tisulaacumula demacrfago
Las caravan en nuincluyen ely la mdumosas, hengigantes mmente, haymacrfagola formaciclulas fusidel XIO, ausu diferencmes tienenconsiderad
El XIO eno como uen el aspecpresencia yy fusiformeSi bien estsinovitis vehuesos rec
Con resafectados cde los plancolumna, l
Por lo gcon un prmayores d
1,15. os dposibdienis d(sierla)iogrosteircuno y bien
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Documento descargado de http://www.elsevier.es el 04/05/2015. Copia para uso personal, se prohbe la transmisin de este documento por cualquier medio o formato.Xantoma intraseo: (a) pieza quirrgica y (b) microscopa dea-eosina, magnicacin por 200). Se reconoce un extenso inlt
xial y apendicular), sobre todo en pacientes nor-icos en los que el sntoma es el dolor sin evidencia
cutneas. Se caracteriza por presentar una lesinnudo con expansin cortical 2,3,5,8,14,15.
su patognesis no est determinada, se han pro-rsas teoras. Entre ellas, se sugieren trastornoss o lipdicos, trauma menor, secuela de lesineexistente (como displasia brosa o histiocito-las de Langerhans, particularmente en los XIOo cambios secundarios a tumores malignos. El
de formacin de los xantomas consiste en la fugaesde los vasos sanguneos al sitio de la lesin, conior fagocitosis de este material por los macr-res o histiocitos. El colesterol no degradado sentro del citoplasma, provocando la presencia de
s espumosos1,2,6,9,15.ctersticas histolgicas de los xantomas se obser-merosas lesiones seas benignas y malignas, e
acmulo no neoplsico con sustitucin del huesola sea normales por abundantes clulas espu-diduras extracelulares de colesterol y clulasultinucleadas (tpicas de xantoma). Ocasional-
clulas mononucleares no espumosas, como loss y tejidos de granulacin 2,3,5---15, pero no existen de osteoide, hueso o cartlago. En cuanto a lasformes, estas no son una caracterstica particularnque pueden estar presentes, haciendo necesariaiacin con el HFB de hueso. Si las clulas fusifor-
un patrn estoriforme, entonces el HFB debe sero2,3,5.s entendido como un granuloma especializado yna verdadera neoplasia. Su clasicacin se basato clnico y radiolgico, as como tambin en la
50)1,9,1
estudiy es (depenparlislgica padece
Radlesin rea cdelgadcal; o bGenerexpansblandotico sHFB).2
La mrgeriamenventanpartestejido
Conmedidradas con unvariabtolgicun reun borcias pomarca proporcin de las clulas gigantes, espumosass, y de los cambios hemorrgicos y qusticos2.
as lesiones tienen similitudes histolgicas con lallonodular pigmentada, no se encuentran en losubiertos por tejido sinovial2.pecto a su distribucin anatmica, los huesoson mayor frecuencia son los de la mano, seguidosos (costillas, pelvis, crneo), los largos y los de laa mandbula y el sacro2,5,9,15.eneral, son lesiones nicas de tamano variable,edominio en el sexo masculino (2:1) y en lose 20 anos (principalmente entre los 30 y
o parcialmconcordantcon supresreas de bamientras qrado realccon 99m Tc-revelando imagen bl
Debido diagnsticode un trataparado anatomopatolgico de la lesin (tincin de de histiocitos espumosos (echas).
Pueden ser descubiertas incidentalmente ene imgenes realizados por distintas razonesle que tengan otras formas de presentacindo del hueso afectado) y que incluyan dolor,e mltiples nervios craneales o fractura pato-ndo la pelvis y la tibia las ms propensas a2,3,8.camente, los XIO pueden aparecer como unaoltica de bordes bien denidos, con una pequenadante del hueso reactivo o un margen esclerticoien visible, ms adelgazamiento del hueso corti-como lesiones irregulares y mal denidas2,5---8,14,15.nte, son localmente agresivos y tienen bordes
que a menudo se extienden hasta los tejidoscinos 2,5,8,15. Cuando esto sucede, el diagns-clina a favor del xantoma (y en contra del
on ventana sea detecta un rea osteoltica consclerosos y una cortical anada que no necesa-resenta disrupcin, mientras que a travs de la
partes blandas se reconoce una formacin dedas que puede estar inltrando articulaciones oacentes2,3,6,7.pecto a la RM, los hallazgos dependen en granl contenido histolgico. En las secuencias ponde-1, la lesin presenta una masa bien delimitadastribucin heterognea de senal, que explica lad y proporcin de los distintos componentes his-e la lesin. Esta es predominantemente baja conntral de baja intensidad de senal, y se rodea deue tambin tiene baja intensidad. En las secuen-radas en T2, la totalidad de la lesin muestra unao-hiperintensidad y se encuentra rodeada, total
ente, por un rea de baja senal de intensidad,e con esclerosis sea reactiva. En las secuenciasin grasa se reconoce una senal heterognea conja y alta intensidad en el centro de cada lesin,ue con el gadolinio endovenoso existe un mode-e de los mrgenes2,6,7. En la gammagrafa seaMDP el comportamiento de la lesin es variable,(segn el caso) captacin del radiofrmaco porstica o hipocaptacin2,3,7,9.a las caractersticas radiolgicas variables, el
anatomopatolgico es a menudo necesario antesmiento denitivo2.
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura 167
El diagnstico diferencial de pacientes con lesioneslticas es amplio y depende de la edad del paciente y lapresencia de otras enfermedades. En radiografa debeincluir aquellas lesiones seas benignas comunes que tam-bin pueden presentar caractersticas xantomatosas, como:HFB, broma no osicante, quiste seo simple, lipomaintraseo, quiste seo aneurismtico, displasia brosa,lesiones de origen condral, osteoblastoma, tumor de clulasgigantes o tumor pardo de hiperparatiroidismo2,3,5,7,15.Mientras, en la histopatologa, se debe diferenciar de laslesiones seas que producen alteraciones xantomatosas ml-tiples o individuales, como: enfermedad de Rosai-Dorfmano Erdheim-Chester (una granulomatosis multisistmica),hiperlipoproteinemia II y III, y diabetes mellitus.2,9
Otros diagnsticos diferenciales a considerar son lostumores seos primarios, la metstasis sea o de carcinomade clulas claras, la histiocitosis de clulas de Langer-hans, el linfoma, el granuloma seo solitario o el eosinlo,las enfermedades infecciosas y la sinovitis vellonodularpigmentada.2,3,5,7,9,14,15
El XIO es una lesin benigna, por lo que, una vez que labiopsia ha tica de eleparcial) mese elimina ral, se puerealizar lacarga totalTambin secional con la modicade grasa y lpidos sri
Los objcionalidad y una resicas del hutiene un bcia de XIOen casos lpidos.2,5,1
Conicto
Los autore
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Documento descargado de http://www.elsevier.es el 04/05/2015. Copia para uso personal, se prohbe la transmisin de este documento por cualquier medio o formato.conrmado su existencia, la conducta terapu-ccin es la extirpacin quirrgica total (o inclusodiante curetaje intralesional e injerto seo. As,toda la lesin a nivel macroscpico y, por lo gene-de llevar a cabo un control local. La necesidad de
jacin interna y proteger la extremidad de la de peso depende de la localizacin de la lesin.
ha descrito el tratamiento conservador observa-controles radiolgicos seriados cada seis meses,cin del estilo de vida, la restriccin dietticacolesterol, y/o la reduccin farmacolgica de loscos (cido quenodesoxiclico y estatinas).etivos son eliminar la neoplasia, lograr la fun-mxima y obtener una continuidad sea ptimastencia para tolerar las exigencias biomecni-eso afectado.2,3,9,11,14,15 Generalmente el tumoruen pronstico, pero puede haber una recurren-
primarios despus del tratamiento quirrgico,asociados con trastornos metablicos o de
1,15
de intereses
s declaran no tener ningn conicto de intereses.
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