Una mujer de 60 años, sin antece-dentes médicos de interés, edéntula par-cial, fue remitida a nuestro servicio porsu odontólogo tras el hallazgo casual enuna radiografía panorámica de unalesión radiolúcida, intraósea y redonde-ada, de un tamaño aproximado de 3 x2 cm, con bordes bien definidos, en elángulo mandibular derecho y en rela-ción con la corona de un tercer molarinferior incluido (Fig 1A). La lesión res-petaba y desplazaba el canal del ner-vio dentario inferior (Fig 1B).

Clínicamente la paciente se encon-traba asintomática. A la exploración sedetectó un abombamiento de ambascorticales óseas, con una mucosa deaspecto normal. La sensibilidad del ner-vio dentario inferior no estaba alterada.El diagnóstico diferencial incluyó en pri-mer lugar el quiste folicular o dentíge-ro, por su relación al tercer molar infe-rior incluido; y en segundo lugar, que-ratoquiste, quiste lateral periodontal,quiste botrioide odontogénico y ame-loblastoma como lesión agresiva intra-ósea que cause osteolisis.

A 60 year old female,with no medical history ofinterest, who was partiallyedentulous, was referred toour department by her den-tist after an incidental find-ing on a panoramic radi-ograph of a radiolucid lesionthat was intraosseous androunded, and that measured3 x 2 cm approximately. Itsborders were well-defined andit was situated in the rightmandibular angle, by thecrown of a lower impactedthird molar (Fig. 1A). Thelesion was not interfering withthe inferior dental nervecanal, which had been dis-placed (Fig 1B).

The patient was clinical-ly asymptomatic. On exami-nation, a bulging that affect-ed both cortical areas wasdetected, and mucosa of anormal appearance. The sen-sitivity of the inferior dentalnerve had not been affected.The differential diagnosisincluded firstly follicular ordentigerous cyst, given itsrelationship with the lowerthird impacted molar; and insecond place, keratocyst, lat-eral periodontal cyst, botry-oid odontogenic cyst andameloblastoma, as aggres-sive intraosseous lesions caus-ing osteolysis.

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¿Cuál es su diagnóstico?

What would your diagnosis be?

Figura 1A. Radiografía panorámica que muestra una lesión radio-lúcida asociada a tercer molar incluido de bordes bien definidos,unilocular e intraósea.Figure 1A. Panoramic radiograph showing radiolucid lesion, withwell-defined borders that is unilocular and intraosseous, and asso-ciated with impacted third molar.

Figura 1B. Detalle de la radiografía panorámica de la relación dela lesión con el nervio dentario inferior.Figure 1B. Panoramic radiograph detail showing relationship bet-ween the lesion and the inferior dental nerve.

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La paciente fue intervenida bajo anestesia general, realizándo-se la enucleación de la lesión, extracción del tercer molar incluidoy curetaje de la cavidad ósea resultante. Se realizó seguimientoclínico y radiológico cada tres meses, no encontrándose evidenciade recidiva a los 36 meses (Fig 2).

La pieza resultó tener 2 cm de diámetro, presentando unacubierta de color blanco y consistencia dura (Fig 3). El examenhistopatológico determinó el resultado de quiste odontogénicoglandular: mostraba una cavidad quística, tapizada por un epi-telio plano poliestratificado no queratinizado, con áreas de engro-samiento simulando pequeños quistes dentro del mismo. Ademásen la superficie de este epitelio presentaba células cuboideas decarácter eosinofílico a veces ciliadas. Dentro de estas cavidadesmicroquísticas existía moco con cristales de colesterol. Todo ellobajo un tejido conectivo rico en colágeno, y en ausencia de infil-trado inflamatorio (Fig 4).

Discusión

El quiste odontogénico glandular (QOG) es una lesión quísticade los maxilares muy poco frecuente (0,012%) según Magnussony cols.,1 que aparece en un rango de edad amplio (50 años apro-ximadamente de media); sin predilección clara por ningún sexo;de localización preferentemente mandibular (85%), y en sectoranterior como una lesión radiolúcida, uni o multilocular, de bordesbien definidos y festoneados. Fue descrita por primera vez por Gard-

The patient was operated on using general anesthesia.Enucleation of the lesion was carried out together with extrac-tion of the impacted third molar and curettage of the bonybed. A clinical and radiological follow-up was carried outevery three months, and no evidence of recurrence was foundafter 36 months (Fig. 2).

The specimen had a 2 cm diameter, it was covered by awhite layer with a hard consistency (Fig. 3). The result of thehistopathological examination was glandular odontogeniccyst: it had a cystic cavity that was lined by flat polystrati-fied non-keratinized epithelium, with thicker areas thatappeared to have small cysts inside. In addition, the surfaceof this epithelium had cuboid cells of an eosinophilic naturethat were sometimes ciliated. Within these microcystic cav-ities there was mucous with cholesterol crystals. All this wasunder connective tissue that was rich in collagen, and whichhad no inflammatory infiltrate (Fig 4).

Discussion

Glandular odontogenic cyst (GOC) is a cystic lesion ofthe jaw that is vary rare (0.012%) according to Magnussonand cols,1 appearing within a wide age range (approximatemean age of 50); it has no clear sex predilection, it is morecommonly found in the mandible (85%) and in the anteri-or sector as a radiolucid lesion. It is uni- or multilocular, withwell-defined scalloped borders. It was first described by Gard-ner and cols2 in 1988, although Padayachee and Van Wykhad described two cases a year previously with the samecharacteristics, which they called sialo-odontogenic cyst.3 Itwas Gardner and cols. who first used the name of glandu-lar odontogenic cyst,2 with which it appears in the WHO’sclassification of cystic lesions of the jaw because of its prob-able dental origin (1992). Only some 60 cases have beendescribed in the literature, perhaps because this entity hasbeen recognized as such not very long ago, given that thesecysts were diagnosed as different types of odontogenic tumorsbecause of their histological, clinical and radiological simi-larity.4

Quiste odontogénico glandular: diagnóstico diferencialy manejo de lesiones quísticas maxilares

Glandular odontogenic cyst: differential diagnosis and management ofmaxillary cyst lesions

D. López Vaquero1, P. Infante Cossío2, M. Acosta Feria1, J. Hernández Gutiérrez1, A. García-Perla García2, J.L. Gutiérrez Pérez2

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1 Médico Residente. 2 Médico Adjunto.3 Jefe de ServicioServicio de Cirugía Oral y MaxilofacialHospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla. España

Correspondencia:Pedro Infante CossíoServicio de Cirugía Oral y MaxilofacialHospital Universitario Virgen del RocíoAvda. Manuel Siurot s/n41013 Sevilla. EspañaE-mail: pinfante@us.es

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characteristic5. There are noclinical or radiological signs tosuspect it, and it usually pre-sents mimicking other entities,such as in this case of ours.Histologically it appears as acystic cavity that is lined by flatstratified non-keratinizedepithelium, with thicker areasthat appear to have small cystsinside. These also appear in theperiodontal lateral cyst and inthe odontogenic botryoidcyst,6,7 which would justify thehypothesis of its possible odon-

togenic origin, as proposed by Gardner and cols.2 This epithe-lium also has eosinophilic cuboid cells in its more superficiallayers, which may be ciliated and form pseudopapillae. With-in the microcystic cavities there are mucous pools (muci-carmine and PAS +) with a glandular appearance. This iswhat led Padayachee and Van Wyk to call it sialo-odonto-genic cyst.3 All this is supported by connective tissue that isrich in collagen but there is no inflammatory infiltrate. Thesehistological characteristics are similar to some entities withan odontogenic origin such as: lateral periodontal cyst, odon-togenic botryoid cyst or dentigerous cyst.8 However, whatdifferentiates it from the others, is the high rate of recur-rence, and on occasions it has shown aggressive behavior.

The lateral periodontal cyst is a radiolucid lesion withwell-defined borders, that is uni- or multilocular, adjacent tothe apexes of vital teeth, and lined with a fine layer of flatstratified non-keratinized epithelium. At certain points itbecomes thicker with eosinophilic glycogen-rich cells. Whatdifferentiates it from GOC is its high recurrence rate.4,8

The botryoid odontogenic cyst has a similar histologicstructure, but it has a greater tendency to recurrence, andit is therefore more aggressive. It is therefore thought thatGOC is a variation of the botryoid cyst; and it is even thought

ner y cols.2 en 1988, aunque Padaya-chee y Van Wyk un año antes descri-bieron 2 casos con las mismas carac-terísticas, pero con la denominaciónde quiste sialoodontogénico.3FueronGardner y cols quienes primero lo iden-tificaron con el nombre de quiste odon-togénico glandular,2 con el cual figu-ra en la clasificación de la OMS de lesio-nes quísticas maxilares por su presu-mible origen dentario (1992). Sólo haydescritos en la literatura alrededor deunos 60 casos, quizás debido a queesta entidad se ha reconocido comotal no hace mucho ya que estos quis-tes fueron diagnosticados como otrostipos de tumores odontogénicos porsu parecido tanto histológico, clínicoy radiológico.4

El caso clínico que presentamos eneste artículo es similar a todos los ante-riormente descritos en la literatura:lesión quística mandibular, imagenradiolúcida unilocular, con bordes biendefinidos. Tiene la particularidad queestá asociado a un tercer molar inclui-do, provocando que el diagnóstico depresunción preoperatorio fuera el dequiste folicular. Hasta nuestro conoci-miento, este es el tercer caso presen-tado en la literatura con esta caracte-rística diferencial.5 No existen signosni clínicos ni radiológicos que nos hagan sospechar en él, por loque habitualmente se presenta simulando otras entidades, comoes nuestro caso.

Histológicamente se trata de una cavidad quística tapizada porun epitelio plano estratificado no queratinizado, presentando áreasde engrosamiento, simulando pequeños quistes dentro del mismo.Estos también se presentan en el quiste lateral periodontal y quis-te botrioide odontogénico,6,7 justificando la hipótesis de su posibleorigen odontogénico, propuesta por Gardner y cols.2 Este epiteliotambién presenta en sus capas más superficiales células cuboideaseosinofílicas, pudiendo ser ciliadas formando pseudopapilas. Den-tro de las cavidades microquísticas se dan lagos mucosos (muci-carmina y PAS +), de apariencia glandular. Esto es lo que hizo quePadayachee y Van Wyk lo denominaran quiste sialoodontogéni-co.3Todo ello es sustentado por un tejido conectivo rico en colá-geno, con ausencia de infiltrado inflamatorio. Estas característicashistológicas asemejan a algunas entidades de origen odontogéni-co como: quiste lateral periodontal, quiste botrioide odontogéni-co o quiste dentígero.8 Sin embargo lo que le diferencia de los demáses la alta tasa de recurrencia, demostrando en ocasiones una con-ducta agresiva.

El quiste lateral periodontal es una lesión radiolúcida con bor-des bien definidos, uni o multilocular, adyacente a ápices de dien-

The clinical case pre-sented in this article is sim-ilar to all those that havepreviously been described inthe literature: mandibularcystic lesion, unilocular radi-olucid image, with well-defined borders. It is unusu-al in that it is associatedwith an impacted thirdmolar, which led to the pre-operative presumed diag-nosis of a follicular cyst. Toour knowledge it is the thirdcase presented in the litera-ture with this differential

Figura 2. Radiografía panorámica de control tras 36 meses deseguimiento, donde se aprecia la ausencia de recidiva de la lesión.Figure 2. Follow-up radiograph at 36 months showing no evidence ofany recurrence.

Figura 3. Pieza quirúrgica donde se observa la lesión adyacenteal tercer molar.Figure 3. Surgical specimen showing lesion adjacent to third molar.

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tes vitales, tapizado por un fino epitelioplano estratificado no queratinizado. Tam-bién presenta engrosamientos puntualescon células eosinofílicas ricas en glucóge-no. Lo único que le diferencia del QOGes la alta tasa de recurrencia de este últi-mo.4,8

El quiste botrioide odontogénico es deestructura histológica parecida, pero conuna tendencia mayor a recidivar, siendopor tanto algo más agresivo. Se cree portanto que el QOG es una variante del quis-te botrioide; e incluso se piensa que las tresentidades son tres variantes de un grupode quistes epiteliales no queratinizados deorigen odontogénico.9 La existencia de epi-telio ciliado y estructuras ductales acinaresen áreas localizadas, hace que dentro deestas entidades, el QOG tenga nombre pro-pio.

Una característica similar entre el carci-noma mucoepidermoide central (CMC) yQOG es el desarrollo intraóseo de estruc-turas glandulares. Alrededor del 30% dequistes odontogénicos muestran célulasmucosas en su interior.4 Se piensa que elCMC deriva del epitelio de recubrimientode tumores odontogénicos tras fenómenosdisplásicos de células mucosas, en concre-to de los quistes dentígeros.4 Muchos deestos tumores presentan localización peri-coronaria, simulando lesiones que son másfrecuentes en esas áreas, apareciendo aso-ciado a un diente incluido, como es nues-tro caso. Según varias revisiones realizadasen la literatura, queda demostrada la simi-litud entre CMC y QOG, apareciendo enellos hasta un 25% de recurrencia, depen-diendo del tratamiento realizado. Algunosautores han llegado a la conclusión de queQOG podría ser un CMC de bajo grado,donde esas áreas de engrosamiento epite-lial que forman los microquistes sufren cam-bios displásicos, siendo entidades clínica ymorfológicamente solapadas.4

Kaplan y cols.10 realizaron una revisiónde todos los tratamientos realizados en loscasos de QOG encontrados de 1987 a2003, estudiando localización, locularidad,extensión, integridad de corticales, trata-miento, tiempo de seguimiento y recurrencia: en 48 de los casosse realizó cirugía menor (enucleación y curetaje o masurpialización),y en 8 cirugía mayor (ostectomía periférica o resección en bloque).El seguimiento realizado fue de 3 meses a 20 años, con una mediade 3 años. Recidivaron 13 casos (27,1%). Esta recidiva se asoció a

that the three entities arethree variants of a groupof non-keratinized epithe-lial cysts with an odonto-genic origin.9 The exis-tence of ciliated epitheli-um and acinic ductalstructures in localizedareas means that, withinthese entities, GOC has itsown name.A similar characteristicbetween central mucoepi-dermoid carcinoma (CMC)and GOC is theintraosseous developmentof glandular structures.Around 30% of odonto-genic cysts have mucosalcells in their interior.4 It isthought that CMC arisesfrom the epithelium thatcovers odontogenictumors after dysplasticphenomena of mucosalcells, dentigerous cysts inparticular.4 Many of thesetumors have a pericoronallocation, simulatinglesions that are more com-mon in this area, and theyappear in association withan impacted tooth, as inthis case of ours. Accord-ing to various reviews ofthe literature, the similar-ity between CMC andGOC has been demon-strated, with a 25% recur-rence occurring, depend-ing on the treatment car-ried out. Some authorshave reached the conclu-sion that GOC could be alow grade CMC, in whichthe areas of epithelialthickening and microcystformation, undergo dys-plastic changes, and thatthey are entities that clin-

ically and morphologically overlap.4

Kaplan and cols10 carried out a revision of all the treat-ment carried out in GOC cases that were found between 1987and 2003. They studied location, locularity, extension, corti-cal integrity, treatment, follow-up time and recurrence: in 48

Figura 4. A) Hematoxilina-eosina 4x. Epitelio plano estratificadointercalado con espacios multiquísticos. B) Hematoxilina-Eosina20x. Epitelio con células cuboideas resultando aspecto glandu-lar. C) Contenido quístico: colesterol.Figure 4. A: Hematoxylin-eosin 4x. Flat stratified epithelium with inter-calated multicystic spaces. B: Hematoxylin-eosin 20x. Epithelium withcuboid cells leading to a glandular appearance. C: Cystic content: cho-lesterol.

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of the cases minor surgery was carried out (enucleation,curettage or marsupialization), and 8 major surgeries (periph-eral ostectomy or en bloc resection). The follow-up that wascarried out was between 3 months and 20 years, with amean of 3 years. There was recurrence in 13 cases (27.1%).This recurrence was associated with multilocularity, largelesions and cortical bone compromise. All the patients thatexperienced recurrence received conservative treatment withminor surgery. None of these were patients that had initiallyundergone aggressive surgery.

The rate of recurrence is much greater than that of odon-togenic, inflammatory or developmental cysts, and it is onlysimilar to that of the keratocyst. Some keratocyst follow-upseries indicate a recurrence of nearly 20%, which is only sur-passed by the ameloblastoma. The reason that can explainthis is the extreme fineness of the epithelium that lines thecystic cavity, and the presence of microcysts, making totalenucleation very difficult.9 Various indicative factors of aggres-siveness of GOC have been established10: high rate of recur-rence, cortical integrity (39.3% perforation and 14.3% ero-sion) and multilocularity. Cortical bone compromise is asso-ciated with a high probability of recurrence. This findingmakes carrying out aggressive treatment necessary in orderto avoid recurrence. Chavez and Richter11 studied multiloc-ularity, finding a link with disease recurrence, suggestingthat it should be converted into another parameter whentaking a therapeutic decision. It has also been demonstrat-ed that recurrence is related to the treatment carried out.12

Kaplan and cols. demonstrated 25% recurrence with regardto enucleation and simple curettage of the lesion.10 Basedon all these findings the following procedure protocol hasbeen proposed:10,12

• For small lesions, that are clinically and radiologicallyunspecific, and unilocular: enucleation and curettagewith later analysis. If the lesion is totally enucleated nofurther surgery should be indicated. However, a followup of a minimum of 3 years is recommended.

• Large or multilocular lesion: a biopsy should be carriedout in order to make a therapeutic decision. For largebut unilocular lesions, enucleation is recommended withpreservation of vital structures. Marsupialization can becarried out, and also peripheral ostectomies for ensur-ing there is no recurrence. More aggressive treatment isrecommended for larger and multilocular lesions: mar-ginal or segmental mandibulectomy with use of bonegrafts for reconstruction. If the lesion is near the maxil-lary sinus or nasal fossa, marsupialization is indicated.A follow-up of at least three years is recommended.

Our case is in line with the treatment that should be car-ried out in the first point of the protocol: small, unilocularlesion, with well-defined borders that are asymptomatic; wecarried out enucleation and curettage of the cavity, not find-ing any evidence of recurrence after a follow-up of threeyears.

multilocularidad, lesiones grandes y compromiso de las corticalesóseas. Todos los pacientes que recidivaron recibieron un tratamientoconservador con cirugía menor, y ninguno de los pacientes quehabían recibido un tratamiento agresivo en un primer tiempo.

La tasa de recurrencia es mucho mayor que para los quistesodontogénicos, inflamatorios o del desarrollo, sólo asemejándoseel queratoquiste. Algunas series de seguimiento de queratoquistemuestran una recurrencia cercana al 20%, sólo siendo superada porel ameloblastoma. El motivo que lo puede explicar, es la extremadelgadez del epitelio que tapiza la cavidad quística, y la presenciade los microquistes hace muy difícil la total enucleación.9 Se hanestablecido varios indicadores de agresividad del QOG:10 alta tasade recurrencia; integridad de las corticales (39,3% perforación y14,3% erosión) y la multilocularidad. El compromiso de las corti-cales óseas se asocia con una alta probabilidad de recurrencia. Estehallazgo obligaría a realizar de entrada un tratamiento agresivo paraevitar la recidiva. Chavez y Richter11 estudiaron la multilocularidad,encontrando relación con la recurrencia de la enfermedad, sugi-riendo que se convirtiera en otro parámetro para tomar una deci-sión terapéutica. También se ha demostrado que la recurrencia estáen relación con el tratamiento realizado.12 Kaplan y cols. demos-traron 25% de recurrencia para la enucleación y curetaje simple dela lesión.10 Con todos estos hallazgos se ha propuesto el siguienteprotocolo de actuación:10,12

• Lesiones pequeñas, inespecíficas clínica y radiográficamente, yuniloculares: se realiza enucleación y curetaje con análisis de lalesión a posteriori. Si la lesión se enucleó totalmente, no se indi-caría otra cirugía. Sin embargo se recomienda un seguimientode como mínimo 3 años.

• Lesiones grandes o multiloculares: deben ser biopsiadas paratomar una decisión terapéutica. Para lesiones grandes pero uni-loculares se recomienda enucleación con preservación de estruc-turas vitales. Se admite una masurpialización, pudiéndose rea-lizar una ostectomía periférica para asegurar la no recidiva. Paralesiones grandes y multiloculares están indicados los tratamientosmás agresivos: mandibulectomía marginal o segmentaria concolocación de injertos óseos para su reconstrucción. Si la lesiónestá cerca del seno maxilar o fosa nasal, está indicada la mar-supialización. Se recomienda un seguimiento de por lo menos3 años.Nuestro caso concuerda con el tratamiento a realizar propues-

to en el primer punto del protocolo: lesión pequeña, unilocular, debordes bien definidos y asintomática; donde realizamos la enucle-ación y curetaje de la cavidad, no encontrando evidencia de reci-diva tras 3 años de revisiones.

Conclusiones

El QOG es una entidad rara, que histológica y radiográficamentese parece a otros quistes odontógenos, pero que tiene una mayortasa de recurrencia y un comportamiento agresivo. Debe ser inclui-do en el diagnóstico diferencial de los quistes maxilares, y así poderrealizar un tratamiento adecuado para evitar la recidiva. Es obliga-do realizar un seguimiento a largo plazo.

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Conclusions

GOC is a rare entity, which histologically and radi-ographically is similar to other odontogenic cysts, but it hasa greater rate of recurrence and aggressive behavior. It shouldbe included in the differential diagnosis of maxillary cysts, inorder for adequate treatment to be carried out and for recur-rence to be avoided. A long-term follow up is compulsory.

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