증례보고

190

17세 청소년에서 발생한 방광요로상피종양

Urothelial Carcinoma in a 17-year-old Boy

Jae E Koh Kye Won Kweon1 Eun Seok Koh1 Kwang Woo Lee Jun Mo Kim Young Ho Kim Min Eui KimFrom the Departments of Urology and 1Pathology Soonchunhyang University College of Medicine Bucheon Korea

Urothelial neoplasms in patients younger than 20 years old are extremely rare and there is no established etiology treatment guidelines or sur-veillance for urothelial carcinoma in the pediatric population A 17-year- old boy who presented with gross hematuria showed a smooth round mass on the left lateral wall of the urinary bladder on cystoscopy Histo-logic examination showed low grade papillary urothelial carcinoma of the urinary bladder without muscle layer invasion We report a case of papillary urothelial carcinoma of the urinary bladder in a pediatric patient treated with transurethral resection (Korean J Urol 200849190-192)985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103985103Key Words Pediatrics Bladder Urothelial carcinoma

한비뇨기과학회지제49 권 제2 호 2008

순천향 학교 의과 학 비뇨기과학교실 1병리학교실

고재이ㆍ권계원1ㆍ고은석1ㆍ이 우김 모ㆍ김 호ㆍ김민의

수일자2007년 10월 23일채택일자2007년 12월 10일

교신 자 김 모순천향 학교 부천병원 비뇨기과경기도 부천시 원미구 동 1174983189 420-767TEL 032-621-5058FAX 032-621-5057E-mail urojunschbc

ackr

Fig 1 Ultrasonography of the bladder shows a 2x28cm mass in

the left lateral wall of the bladder

소아에서 방 종양은 부분 배엽에서 기원하고 악성

으로는 횡문근육종이 흔하며1 20세 이 의 소아에서 악성

요로상피종양은 매우 드물어 재까지 국내에서도 1례만

이 보고되어 있다2 소아에서 발생한 악성요로상피종양은

성인과는 다르게 비교 분화도가 좋고 재발이 드물며

후가 양호하다고 보고되지만 보고된 가 기 때문에 정

립된 치료방법과 추 찰 방법은 아직 없는 실정이다

자들은 최근 17세 남아에서 방 에 발생한 악성요로상피종

양 1례를 경요도 방 종양 제술로 치험하 기에 문헌

고찰과 함께 보고하고자 한다

증 례

17세 남자가 약 1개월 부터 발생한 무통성 육안

뇨를 주소로 내원하 다 과거력에서 흡연력은 없었고 가

족력 사회력에서도 특이소견은 없었다 환자는 내원 1개

월 배뇨 시에 무통성의 말기 뇨가 1차례 발생하 으나

이후 뇨가 사라져 특별한 치료 없이 지내던 증상이

재발하 고 그 외 특이증상은 없었다 환자는 신체검사에

서도 이상소견이 없었고 일반 액검사 액화학검사 면역

청검사를 포함한 검사실 소견도 모두 정상이었다 요검

사의 고배율에서 구가 10-29개 찰되는 미경

뇨 소견을 보 으나 요배양검사 요세포검사에서 세균뇨

나 종양세포는 찰되지 않았다 복부 음 검사에서 양측

콩팥 요 에서는 특이소견이 보이지 않았지만 방 좌

측 후외벽에 방 내로 돌출되고 자세변화에 따라 움직이

는 2x28cm의 종물이 찰되었다 (Fig 1) 방 경검사에서

방 경부의 좌-외측벽에 표면이 매끄러운 유경성의 커다란

종괴가 찰되어 (Fig 2) 종괴의 표면 2군데에서 조직검사

를 시행하 고 병리조직검사결과 도립유두종으로 진단되

었다 3일 뒤 신마취하에서 경요도 방 종양 제술을

시행하여 종괴를 모두 제거하 고 수술 후 최종 보고된 병

리조직검사결과에서 막에 국한되어 있고 분화도가 좋은

유두모양 요로상피세포암 (papillary urothelial carcinoma low

고재이 외17세 청소년에서 발생한 방 요로상피종양 191

Fig 2 Cystoscopy of the bladder shows a smooth well marginated

polypoid mass in the left lateral wall

Fig 3 Papillary proliferation of low-grade urothelial tumor (HampE

x40)

grade)으로 진단되었다 (Fig 3) 수술 후 1일째 환자는 특별

한 합병증 없이 퇴원하 다 수술 후 1개월째 시행한 요검

사 요세포 검사에서 음성 소견을 보 으며 3개월째 시행

한 복부 산화단층촬 에서도 잔존 종양이나 림 이

소견은 보이지 않아 추 찰 이다

고 찰

소아에서 미경 뇨는 비교 흔하지만 육안 뇨

를 주소로 내원하는 경우는 드물다3 Greenfield 등3은 10년

동안 육안 뇨를 주소로 내원한 342명 에서 80가 남

아 고 연령별로 보았을 때 3-12세에 가장 흔하고 13-20세

사이는 36라고 보고하 는데 원인을 찾을 수 없는 경우

가 34로 가장 많았고 원인이 밝 진 것으로 선천 이상

양성 요도출 (benign urethrorrhagia) 외상 요로감염 등이

있었으며 방 종양은 3례가 있었다고 보고하 다 Javad-

pour와 Mostofi4는 10000례의 악성요로상피종양에서 20세

미만의 악성요로상피종양은 40명으로 보고하 고 남녀 성

비는 31에서 91로 부분 남아에서 더 많이 발생한다고

하 다 소아에서 방 종양의 험인자로 특별히 밝 진

것은 아직 없지만 흡연과 연 되어 발생한 방 요로상피종

양이 보고된 사례가 있다5 Linn 등6의 보고에 따르면 소아

에서 발생한 방 요로상피 종양의 67에서 p53 유 자가

과발 되어 있으며 이것은 종양의 재발과는 계가 없다고

하 다 Ki-67 단일클론항체는 악성종양의 증식에 여한

다고 알려져 있으며 Ki-67 증식지수 (proliferation index)는

요로상피종양에서 재발과 유의한 계가 있는 것으로 알려

져 있다7 하지만 이러한 면역조직화학 표지자는 소아의 요

로상피종양에서 아직 정립되지 않아 후의 추정에 사용하

기에는 어려움이 있다 부분의 환아에서 무통성 육안

뇨가 주된 증상이지만 하부요로증상이나 미경 뇨

를 보이는 경우도 있다 그러므로 비록 드물긴 하지만 육안

뇨를 호소하는 환아에서 방 종양은 반드시 감별해

야 하는 질환 의 하나이다 부분의 종양은 방 경 검사

로서 진단되고 방사선검사소견으로는 배설성요로조 술

는 방 조 술에서 비교 분명한 충만결손으로 찰된

다 소아에서 뇨에 한 방사선 검사로는 복부 음 검

사가 가장 선호되며 방 음 검사는 방 경검사를 해

신마취가 필요한 연령에서 방 경 검사를 신할 만한

민감도가 높은 검사로서 방 벽에서 방 내로 돌출되는

종물을 발견할 수 있다 Hoenig 등8은 방 내 종물을 진단

하는 데 방 음 검사는 100의 민감도를 보인다고 보

고하 다 산화단층촬 에서도 방 내 종물 는 충만

결손을 확인할 수 있는데 진단이 확실하지 않은 경우에는

방 경검사를 시행해야 한다 소아에서 발생한 방 요로상

피종양은 부분 분화도가 좋은 종양이기 때문에 요세포검

사에서 정상 소견이 흔하여 요세포검사는 진단에 유용하지

않으며 본 증례에서도 정상 소견이었다1 소아의 요로상피

종양의 조직학 분류는 양성인 요로상피유두종 (urothelial

papilloma)과 낮은 악성 잠재력을 가진 유두모양요로상피세

포암 (papillary urothelial neoplasm of low malignant potential)

등 유두모양요로상피세포암 (low grade papillary uro-

thelial cancer) 고등 유두모양요로상피세포암 (high grade

papillary urothelial cancer) 등의 4단계로 분류되며9 이 본

증례와 같은 등 유두모양요로상피세포암이 가장 흔하

다 본 증례에서 마취 없이 시행한 방 경하 조직검사에서

는 도립유두종으로 나왔으나 경요도 방 종양 제술로

192 한비뇨기과학회지제 49 권 제 2 호 2008

종괴를 모두 제거하여 시행한 조직검사에서는 등 유두

모양요로상피세포암으로 확인되었다 이는 방 경으로 조

직검사를 시행할 때 종괴의 표면에서만 검체를 얻었기 때

문에 서로 다른 병리조직검사 결과가 나온 것으로 생각하

며 이러한 을 고려할 때 방 종물이 발견된 경우 비록

양성종물일 가능성은 있지만 경요도 방 종양 제술은

반드시 필요하며 방 경하에서의 조직검사는 불필요할 수

있다고 생각한다 소아에서의 방 요로상피종양은 사례가

매우 드물기 때문에 치료방법이나 추 찰에 하여 아직

명확히 정립된 방법은 없다 하지만 성인과는 다르게 부

분 분화도가 좋고 표재성이며 단일병소이고 한 재발률

이 25-5로 낮으며 재발을 하여도 악성으로 진행하지 않

고 양성이거나 분화도가 좋은 경우가 많아 후가 좋기 때

문에 부분 경요도 방 종양 제술만으로 치료가 가능

하다8 특히 10세 미만에서의 재발률은 더욱 낮다고 보고되

어 있다 하지만 드물기는 하지만 재발의 가능성은 있다

Paduano와 Chiella10는 오직 방 경 검사에서만 발견된 2례

의 재발 사례를 보고하 다 재발한 사례에서도 주된 증상

은 육안 뇨이며 무증상인 경우가 부분이었다 추

검사 방법으로는 방 음 검사가 매우 민감한 검사법으

로 추천되고 있지만 정기 인 방 경 검사도 필요할 것으

로 생각한다 추 찰 기간으로는 추 찰 5년째 재발한

경우도 보고되어 있어 최소한 5년 이상의 장기간의 추

찰이 필요하다고 생각한다10

본 사례에서는 경요도 방 종양 제술을 시행하 고

추가 인 방 내 항암요법은 시행하지 않은 상태로 3-6개

월마다 방 음 검사를 시행할 정이고 정기 으로 방

경 검사를 시행하여 경과를 찰할 정이다

REFERENCES

1 Tsuchiya H Nagashima K Takahashi T Transitional-cell car-

cinoma of the bladder on an adolescent Pediatr Surg Int 1999

15588-90

2 Moon HC Ahn HS Park JK Sim YJ Park HJ Kwon CH

et al Papillary urothelial tumor of bladder in 5-year-old girl

Korean J Urol 200546998-1000

3 Greenfield SP Williot P Kaplan D Gross hematuria in

children a ten-year review Urology 200769166-9

4 Javadpour N Mostofi FK Primary epithelial tumors of the

bladder in the first two decades of life J Urol 1969101706-10

5 Benton RN Henderson BE Environmental exposure and

bladder cancer in young males J Natl Cancer Inst 197351

269-70

6 Linn JF Sesterhenn I Mostofi FK Schoenberg M The mole-

cular characteristics of bladder cancer in young patients J Urol

19981591493-6

7 Migaldi M Rossi G Maiorana A Sartori G Ferrari P De

Gaetani C et al Superficial papillary urothelial carcinomas in

young and elderly patients a comparative study BJU Int 2004

94311-6

8 Hoenig DM McRae S Chen SC Diamond DA Rabinowitz

R Caldamone AA Transitional-cell carcinoma of the bladder

in the pediatric patient J Urol 1996156203-5

9 Fine SW Humphrey PA Dehner LP Amin MB Epstein JI

Urothelial neoplasms in patients 20 years or younger a

clinicopathological analysis using the world health organi-

zation 2004 bladder consensus classification J Urol 2005174

1976-80

10 Paduano L Chiella E Primary epithelial tumors of the bladder

in chidren J Urol 1988139794-5

고재이 외17세 청소년에서 발생한 방 요로상피종양 191

Fig 2 Cystoscopy of the bladder shows a smooth well marginated

polypoid mass in the left lateral wall

Fig 3 Papillary proliferation of low-grade urothelial tumor (HampE

x40)

grade)으로 진단되었다 (Fig 3) 수술 후 1일째 환자는 특별

한 합병증 없이 퇴원하 다 수술 후 1개월째 시행한 요검

사 요세포 검사에서 음성 소견을 보 으며 3개월째 시행

한 복부 산화단층촬 에서도 잔존 종양이나 림 이

소견은 보이지 않아 추 찰 이다

고 찰

소아에서 미경 뇨는 비교 흔하지만 육안 뇨

를 주소로 내원하는 경우는 드물다3 Greenfield 등3은 10년

동안 육안 뇨를 주소로 내원한 342명 에서 80가 남

아 고 연령별로 보았을 때 3-12세에 가장 흔하고 13-20세

사이는 36라고 보고하 는데 원인을 찾을 수 없는 경우

가 34로 가장 많았고 원인이 밝 진 것으로 선천 이상

양성 요도출 (benign urethrorrhagia) 외상 요로감염 등이

있었으며 방 종양은 3례가 있었다고 보고하 다 Javad-

pour와 Mostofi4는 10000례의 악성요로상피종양에서 20세

미만의 악성요로상피종양은 40명으로 보고하 고 남녀 성

비는 31에서 91로 부분 남아에서 더 많이 발생한다고

하 다 소아에서 방 종양의 험인자로 특별히 밝 진

것은 아직 없지만 흡연과 연 되어 발생한 방 요로상피종

양이 보고된 사례가 있다5 Linn 등6의 보고에 따르면 소아

에서 발생한 방 요로상피 종양의 67에서 p53 유 자가

과발 되어 있으며 이것은 종양의 재발과는 계가 없다고

하 다 Ki-67 단일클론항체는 악성종양의 증식에 여한

다고 알려져 있으며 Ki-67 증식지수 (proliferation index)는

요로상피종양에서 재발과 유의한 계가 있는 것으로 알려

져 있다7 하지만 이러한 면역조직화학 표지자는 소아의 요

로상피종양에서 아직 정립되지 않아 후의 추정에 사용하

기에는 어려움이 있다 부분의 환아에서 무통성 육안

뇨가 주된 증상이지만 하부요로증상이나 미경 뇨

를 보이는 경우도 있다 그러므로 비록 드물긴 하지만 육안

뇨를 호소하는 환아에서 방 종양은 반드시 감별해

야 하는 질환 의 하나이다 부분의 종양은 방 경 검사

로서 진단되고 방사선검사소견으로는 배설성요로조 술

는 방 조 술에서 비교 분명한 충만결손으로 찰된

다 소아에서 뇨에 한 방사선 검사로는 복부 음 검

사가 가장 선호되며 방 음 검사는 방 경검사를 해

신마취가 필요한 연령에서 방 경 검사를 신할 만한

민감도가 높은 검사로서 방 벽에서 방 내로 돌출되는

종물을 발견할 수 있다 Hoenig 등8은 방 내 종물을 진단

하는 데 방 음 검사는 100의 민감도를 보인다고 보

고하 다 산화단층촬 에서도 방 내 종물 는 충만

결손을 확인할 수 있는데 진단이 확실하지 않은 경우에는

방 경검사를 시행해야 한다 소아에서 발생한 방 요로상

피종양은 부분 분화도가 좋은 종양이기 때문에 요세포검

사에서 정상 소견이 흔하여 요세포검사는 진단에 유용하지

않으며 본 증례에서도 정상 소견이었다1 소아의 요로상피

종양의 조직학 분류는 양성인 요로상피유두종 (urothelial

papilloma)과 낮은 악성 잠재력을 가진 유두모양요로상피세

포암 (papillary urothelial neoplasm of low malignant potential)

등 유두모양요로상피세포암 (low grade papillary uro-

thelial cancer) 고등 유두모양요로상피세포암 (high grade

papillary urothelial cancer) 등의 4단계로 분류되며9 이 본

증례와 같은 등 유두모양요로상피세포암이 가장 흔하

다 본 증례에서 마취 없이 시행한 방 경하 조직검사에서

는 도립유두종으로 나왔으나 경요도 방 종양 제술로

192 한비뇨기과학회지제 49 권 제 2 호 2008

종괴를 모두 제거하여 시행한 조직검사에서는 등 유두

모양요로상피세포암으로 확인되었다 이는 방 경으로 조

직검사를 시행할 때 종괴의 표면에서만 검체를 얻었기 때

문에 서로 다른 병리조직검사 결과가 나온 것으로 생각하

며 이러한 을 고려할 때 방 종물이 발견된 경우 비록

양성종물일 가능성은 있지만 경요도 방 종양 제술은

반드시 필요하며 방 경하에서의 조직검사는 불필요할 수

있다고 생각한다 소아에서의 방 요로상피종양은 사례가

매우 드물기 때문에 치료방법이나 추 찰에 하여 아직

명확히 정립된 방법은 없다 하지만 성인과는 다르게 부

분 분화도가 좋고 표재성이며 단일병소이고 한 재발률

이 25-5로 낮으며 재발을 하여도 악성으로 진행하지 않

고 양성이거나 분화도가 좋은 경우가 많아 후가 좋기 때

문에 부분 경요도 방 종양 제술만으로 치료가 가능

하다8 특히 10세 미만에서의 재발률은 더욱 낮다고 보고되

어 있다 하지만 드물기는 하지만 재발의 가능성은 있다

Paduano와 Chiella10는 오직 방 경 검사에서만 발견된 2례

의 재발 사례를 보고하 다 재발한 사례에서도 주된 증상

은 육안 뇨이며 무증상인 경우가 부분이었다 추

검사 방법으로는 방 음 검사가 매우 민감한 검사법으

로 추천되고 있지만 정기 인 방 경 검사도 필요할 것으

로 생각한다 추 찰 기간으로는 추 찰 5년째 재발한

경우도 보고되어 있어 최소한 5년 이상의 장기간의 추

찰이 필요하다고 생각한다10

본 사례에서는 경요도 방 종양 제술을 시행하 고

추가 인 방 내 항암요법은 시행하지 않은 상태로 3-6개

월마다 방 음 검사를 시행할 정이고 정기 으로 방

경 검사를 시행하여 경과를 찰할 정이다

REFERENCES

1 Tsuchiya H Nagashima K Takahashi T Transitional-cell car-

cinoma of the bladder on an adolescent Pediatr Surg Int 1999

15588-90

2 Moon HC Ahn HS Park JK Sim YJ Park HJ Kwon CH

et al Papillary urothelial tumor of bladder in 5-year-old girl

Korean J Urol 200546998-1000

3 Greenfield SP Williot P Kaplan D Gross hematuria in

children a ten-year review Urology 200769166-9

4 Javadpour N Mostofi FK Primary epithelial tumors of the

bladder in the first two decades of life J Urol 1969101706-10

5 Benton RN Henderson BE Environmental exposure and

bladder cancer in young males J Natl Cancer Inst 197351

269-70

6 Linn JF Sesterhenn I Mostofi FK Schoenberg M The mole-

cular characteristics of bladder cancer in young patients J Urol

19981591493-6

7 Migaldi M Rossi G Maiorana A Sartori G Ferrari P De

Gaetani C et al Superficial papillary urothelial carcinomas in

young and elderly patients a comparative study BJU Int 2004

94311-6

8 Hoenig DM McRae S Chen SC Diamond DA Rabinowitz

R Caldamone AA Transitional-cell carcinoma of the bladder

in the pediatric patient J Urol 1996156203-5

9 Fine SW Humphrey PA Dehner LP Amin MB Epstein JI

Urothelial neoplasms in patients 20 years or younger a

clinicopathological analysis using the world health organi-

zation 2004 bladder consensus classification J Urol 2005174

1976-80

10 Paduano L Chiella E Primary epithelial tumors of the bladder

in chidren J Urol 1988139794-5

192 한비뇨기과학회지제 49 권 제 2 호 2008

종괴를 모두 제거하여 시행한 조직검사에서는 등 유두

모양요로상피세포암으로 확인되었다 이는 방 경으로 조

직검사를 시행할 때 종괴의 표면에서만 검체를 얻었기 때

문에 서로 다른 병리조직검사 결과가 나온 것으로 생각하

며 이러한 을 고려할 때 방 종물이 발견된 경우 비록

양성종물일 가능성은 있지만 경요도 방 종양 제술은

반드시 필요하며 방 경하에서의 조직검사는 불필요할 수

있다고 생각한다 소아에서의 방 요로상피종양은 사례가

매우 드물기 때문에 치료방법이나 추 찰에 하여 아직

명확히 정립된 방법은 없다 하지만 성인과는 다르게 부

분 분화도가 좋고 표재성이며 단일병소이고 한 재발률

이 25-5로 낮으며 재발을 하여도 악성으로 진행하지 않

고 양성이거나 분화도가 좋은 경우가 많아 후가 좋기 때

문에 부분 경요도 방 종양 제술만으로 치료가 가능

하다8 특히 10세 미만에서의 재발률은 더욱 낮다고 보고되

어 있다 하지만 드물기는 하지만 재발의 가능성은 있다

Paduano와 Chiella10는 오직 방 경 검사에서만 발견된 2례

의 재발 사례를 보고하 다 재발한 사례에서도 주된 증상

은 육안 뇨이며 무증상인 경우가 부분이었다 추

검사 방법으로는 방 음 검사가 매우 민감한 검사법으

로 추천되고 있지만 정기 인 방 경 검사도 필요할 것으

로 생각한다 추 찰 기간으로는 추 찰 5년째 재발한

경우도 보고되어 있어 최소한 5년 이상의 장기간의 추

찰이 필요하다고 생각한다10

본 사례에서는 경요도 방 종양 제술을 시행하 고

추가 인 방 내 항암요법은 시행하지 않은 상태로 3-6개

월마다 방 음 검사를 시행할 정이고 정기 으로 방

경 검사를 시행하여 경과를 찰할 정이다

REFERENCES

1 Tsuchiya H Nagashima K Takahashi T Transitional-cell car-

cinoma of the bladder on an adolescent Pediatr Surg Int 1999

15588-90

2 Moon HC Ahn HS Park JK Sim YJ Park HJ Kwon CH

et al Papillary urothelial tumor of bladder in 5-year-old girl

Korean J Urol 200546998-1000

3 Greenfield SP Williot P Kaplan D Gross hematuria in

children a ten-year review Urology 200769166-9

4 Javadpour N Mostofi FK Primary epithelial tumors of the

bladder in the first two decades of life J Urol 1969101706-10

5 Benton RN Henderson BE Environmental exposure and

bladder cancer in young males J Natl Cancer Inst 197351

269-70

6 Linn JF Sesterhenn I Mostofi FK Schoenberg M The mole-

cular characteristics of bladder cancer in young patients J Urol

19981591493-6

7 Migaldi M Rossi G Maiorana A Sartori G Ferrari P De

Gaetani C et al Superficial papillary urothelial carcinomas in

young and elderly patients a comparative study BJU Int 2004

94311-6

8 Hoenig DM McRae S Chen SC Diamond DA Rabinowitz

R Caldamone AA Transitional-cell carcinoma of the bladder

in the pediatric patient J Urol 1996156203-5

9 Fine SW Humphrey PA Dehner LP Amin MB Epstein JI

Urothelial neoplasms in patients 20 years or younger a

clinicopathological analysis using the world health organi-

zation 2004 bladder consensus classification J Urol 2005174

1976-80

10 Paduano L Chiella E Primary epithelial tumors of the bladder

in chidren J Urol 1988139794-5