196 대한신경과학회지 제30권 제3호, 2012

증 례 접수번호:09-029(2차-0710)

비류마티스 환축추 불완전탈구에서 발생한 경부척수병

을지대학교 의과대학 을지대학병원 신경과

김진옥 김효정 윤동주 고영채 장상현 윤수진 오건세 이수주

Cervical Myelopathy Resulting From Non-Rheumatoid Atlantoaxial

Subluxation

Jin Ok Kim, MD, Hyo Jeong Kim, MD, Dong Joo Yun, MD, Youngchai Ko, MD, Sang Hyun Jang, MD, Soo Jin Yoon, MD, Gun-Sei Oh, MD, Soo Joo Lee, MD

Department of Neurology, Eulji University Hospital, Eulji University School of Medicine, Daejeon, Korea

Degenerative pannus arising from the atlanto-axial articulation is a rare entity, which is associated with chronic

atlanto-axial instability in degenerative arthropathies. Due to cervical instability and the mass effect on the spinal cord, it

can produce severe neck pain and compressive myelopathy. We report a case of cervical myelopathy resulting from

non-rheumatoid atlanto-axial subluxation. The posterior stabilization provided excellent neurological improvement and

pannus regression. Early recognition of this condition is important as the clinical condition will deteriorate without

surgical interventions.

J Korean Neurol Assoc 30(3):196-199, 2012

Key Words: Atlantoaxial subluxation, Myelopathy, Osteoarthritis

Received November 22, 2011 Revised December 28, 2011

Accepted December 28, 2011

＊Dong Joo Yun, MDDepartment of Neurology, Eulji University Hospital, Eulji University

School of Medicine, 95 Dunsanseo-ro, Seo-gu, Daejeon 302-799, Korea

Tel: +82-42-611-3431 Fax: +82-42-611-3858E-mail: djy@eulji.ac.kr

환축추 불안정 혹은 불완전탈구는 치돌기 주위 인대와 관절

낭 이완과 변성, 외상에 의한 횡인대 파열이나 치돌기 골절, 류

마티스 관절염과 같은 염증질환, 치상돌기골(os odontoideum),

종양, 비류마티스관절염이 원인이다.1 특히 비류마티스관절염

중에서 환축추에 발생하는 골관절염은 드물다.2 골관절염 발생

위치는 환추치돌기관절(atlantodental articulation)이나 외측덩이

관절(lateral mass articulations)이며, 환축추관절의 불안정과 치

상돌기의 변성판누스(degenerative pannus) 형성으로 인해 척수

를 압박하여 이상감각, 근위약, 사지마비 같은 신경계증상이 생

길 수 있고 이러한 경우 수술치료를 해야 한다.3 저자들은 후두

신경통증과 경부척수병으로 나타난 비류마티스 환축추불완전

탈구 환자에서 환축추유합수술 후 현저한 증상 호전과 판누스

감소를 경험하였기에 이를 보고한다.

증 례

73세 여자가 2년 전부터 시작된 두통 때문에 병원에 왔다. 두

통은 우측 귀 뒤에서 후두부까지 전기 오듯이 찌릿찌릿하고 콕

콕 쑤시며 뜨끔뜨끔한 양상이었고 수초에서 수분간 지속되고

하루에도 수십 차례 발생하였다. VAS (visual analogue scale)

70 mm의 심한 통증이었고 우측 어깨와 등세모근으로 방사되었

다. 고개를 움직이면 심해지고 진통제효과는 없었다. 우측 제1

경추와 제2경추 부위에 압통점이 있었다. 오심이나 구토는 없었

고, 자율 신경계 증상도 없었다. 내원 2주 전부터는 우측 상하지

에 힘이 빠지고 고개를 숙이면 척추를 따라 찌릿찌릿한 증상이

발생하였다. 경추 외상의 과거력은 없었고, 경추와 요추 통증이

오래 전부터 있었으나 류마티스관절염에서 보이는 아침 경직이

나 관절 통증, 압통, 종창은 없었으며, 강직척추염 같은 류마티

스질환에서 동반될 수 있는 안구통증, 충혈, 시력저하는 없었다.

내원 2년 전부터 고혈압과 당뇨병을 진단받고 약물 치료 중이

었다.

신체검사에서 경부와 후두부 통증으로 경부 운동에 제한이

있었고 레미떼 징후(Lhermitte’s sign)가 있었다. 의식은 명료하

였으며 뇌신경검사는 정상이었다. 근력검사에서 우측 상지와

비류마티스 환축추 불완전탈구에서 발생한 경부척수병

J Korean Neurol Assoc Volume 30 No. 3, 2012 197

A B C

D E

Figure 1. Initial cervical images of the patient. (A) Transoral radiograph shows obliteration of atlantoaxial joint space on the right side (arrow). (B) Radiograph of the cervical spine in flexed position shows cervical spine osteoarthritis and a 10 mm anterior atlanto-axial subluxation. (C) A 3 mm atlantodental interval is displayed in extended neck position. Cervical MR images show significant narrowing of subarachnoidal space at the C1 level with an impression of posterior arch of C1 on the posterior aspect of the cord (D) and a heterogenous T2 signal intensity soft tissuemass (black arrow) in the atlanto-axial space with thickened transverse ligament (white arrows) (E).

A B C

D E

Figure 2. Follow-up images after 1 month of atlanto-axial transarticular screw fixationand posterior fusion. (A-C) Transoral and lateral radiographs demonstrate solid fusion and stable implants. Sagittal (D) and axial (E) T2 weighted MR images demonstrate the resolution of soft tissue pannus around the odontoid process with decompression of previous spinal canal narrowing.

하지가 MRC (Medical Research Council) 등급으로 모두 4등급

이었고 근위축은 없었다. 감각기능검사에서 우측 제2경추부터

제8경추 피부분절에 감각저하와 이상감각이 나타났다. 심부건

반사는 우측이 좌측에 비해 항진되어 있었고 바빈스키반사가

양측에서 양성이었다.

경추와 요추단순방사선검사에서 관절강 협착과 골극 형성의

퇴행성척추증이 보였다. 개구상(open mouth view)에서 환추 외

측덩이의 비대칭과 우측 환축추관절낭의 협착이 보였고, 경추

측면 검사에서 전방 환추치돌기 간격(atlantodental interval,

ADI)이 7 mm로 증가되어 있었다. 경추 굴곡과 신전시 환축추

김진옥 김효정 윤동주 고영채 장상현 윤수진 오건세 이수주

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간 심한 불안정(굴곡 ADI 10 mm, 신전 ADI 3 mm)과 전방 환

축추 불완전탈구가 보였다(Fig. 1-A, B, C). 뇌자기공명영상에

서 뇌경색은 없었다. 경추 자기공명영상에서 횡인대가 비후되

고 이완되었으며 치돌기 주위로 연부조직 증가, 전방 환축추 불

완전탈구로 인한 척추관 협착과 척수압박이 있었다(Fig. 1-D, E).

이에 전신 질환이 의심되어 추가 검사를 하였으나 적혈구침강

속도와 C-반응단백질은 정상범위였고, 류마티스인자와 항CCP

(cyclic citrullinated peptide)항체는 음성이었으며, 중합효소연쇄

반응 검사에서 HLA-B27에 음성이었다. 손과 골반 방사선검사에

서 류마티스관절염이나 천장 관절염의 증거는 없었다.

환축추 나사고정(screw fixation)과 후방척추유합술(posterior

spinal arthrodesis)로 치료하였고 수술 후에는 경추보조기를 착

용하여 후방안정화(posterior stabilization)를 유지하였다. 환자

는 수술 후 통증이 VAS 30 mm로 호전되었고 우측 위약도 감

소하였다. 추적 단순방사선검사에서 환축추 불안정은 보이지

않았고(Fig. 2-A, B, C), 경추자기공명영상에서 치돌기 주위 판

누스가 뚜렷하게 감소하였다(Fig. 2-D, E).

고 찰

환축추 불완전탈구는 치돌기 주위 활액낭의 팽윤과 부종, 횡

인대와 익상인대의 이완과 단절에 의하여 발생하며, 단순 방사

선 검사에서 제1경추 전궁후면부터 치상돌기 전면까지의 간격

이 3 mm 이상 벌어진 것을 의미한다.4 경추외상, 류마티스관절

염이나 강직척추염 같은 류마티스질환, 대사질환, 염증, 종양, 치

상돌기골 같은 선천이상, 다운증후군이 환축추 관절의 불안정과

연관이 있으며,1 드물게 골관절염 환자에서도 나타났다.4

류마티스관절염은 지속적인 활액막염으로 인한 연골손상과

류마티스 육아조직에 의한 치돌기의 미란과 횡인대 손상으로

인하여 환축추 불안정이 나타난다. 류마티스관절염에서 경추

침범은 질환의 초기보다 진행된 경우에 많이 나타나는데, 환축

추 불완전탈구는 류마티스관절염 발생 2년 이내에는 나타나지

않고 10년 이상 이환 시 발생 빈도가 증가하며 평균 12년이 소

요된다.5 골관절염은 가장 흔한 관절질환이나 환축추 관절의 골

관절염과 이로 인한 변성판누스 발생은 드물다.6 변성판누스는

횡인대 변성, 퇴행관절낭, 윤활막낭, 거짓종양(pseudotumor)과 혼

용되어 불리며, 만성 환축추 불안정 때문에 활액막의 섬유화와

퇴행변화 때문에 생긴다.7 환축추 골관절염으로 인한 변성판누

스는 잘 알려져 있지 않기 때문에 류마티스판누스, 이주된 추간

판탈출, 종양으로 진단되었을 가능성이 있으며 알려진 것보다

더 많이 발생할 것으로 추정한다.3 두 질환은 임상경과, 치료와

예후가 다르므로 정확한 진단이 중요하다. 환축추 골관절염은

류마티스관절염에 비하여 진단시 나이가 많고 증상 지속기간이

상대적으로 짧으며, 치돌기 미란도 심하지 않다. 류마티스 환축

추 불완전탈구에서 수술 후 사망률은 5-15%로 알려져 있는 데

반해, 골관절염으로 인한 환축추 불완전탈구는 수술 후 회복이

빠르고 재발이 거의 없으며 상처 감염 같은 합병증도 낮다.6

본 증례도 류마티스 환축추 불완전탈구 가능성을 먼저 생각

하였으나 환자에게 류마티스 관절염 증상이 없었고, 영상 검사

에서 류마티스관절염, 강직척추염, 혹은 다른 류마티스 질환의

증거가 없었으며, 혈청 검사에서 류마티스인자와 항CCP항체,

HLA-B27이 모두 음성이었다. 게다가 오래된 퇴행성 경추와 요

추 질환 병력은 환축추 골관절염과 이로 인한 환축추 불완전탈

구와 변성판누스를 좀 더 시사하였다. 류마티스판누스는 조직

검사에서 염증세포 침윤과 신생혈관 증식이 보이지만, 환축추

골관절염에 의한 변성판누스는 기계적 스트레스에 이차적인 연

조직 비대와 섬유연골화에 의해 발생하기 때문에 주위 인대가

분열되고 섬유화되며 염증 반응은 드물다. 경추 골관절염으로

인한 경추경직은 환축추에 지속적으로 과부하를 주고 이러한

미세외상이 횡인대손상을 일으켜 환축추 불안정을 야기시키고

이로 인해 치돌기와 횡인대 사이 활액막의 섬유화와 퇴행성 변

화를 일으켜 변성판누스가 발생한다. 따라서 환축추 불안정을

교정하면 판누스의 자연소실이 가능하다.7

환축추 골관절염은 심한 후두하통증으로 나타나며 종종 후두

신경통, 근막통증증후군, 편두통과 혼돈된다. 특징적으로 고개

를 움직이면 악화되고 고개를 고정하면 호전되며 일부 환자들

은 통증 감소를 위해 머리를 손으로 받치는데 이는 수기 견인

(manual traction)과 같은 효과로 생각된다.8 환축추 불완전탈구

가 동반될 경우 후방의 척수를 압박하여 신경계 이상이 나타날

수 있다.9 환축추 골관절염 환자 26명을 대상으로 한 연구에서3

환자 18명(70%)에서 변성판누스가 동반되었으며 이 중 11명

(61%)은 치아돌기 주위로 생긴 변성판누스가 후방 척수를 압박

하여 척수병이 발생하였다. 15명에서 후두하통증이 있었는데

특징적으로 고개를 움직이면 악화되었고, 일부 환자에서는 후

두신경통증 양상이었다. 본 환자도 후두신경통증이 나타났는데

환축추 불완전탈구와 변성판누스에 의한 관절 자극뿐만 아니라

제2경추 신경뿌리 자극 때문으로 생각한다.

환축추 불완전탈구 진단은 개구상에서 환추 외측덩이의 비대

칭, 경추 측면 방사선 검사에서 환축치돌기 간격의 증가로 진단

할 수 있으나 간과되기 쉽고 특히 불안정이 있는 경우에는 자세

에 의한 탈구의 자연 정복으로 종종 방사선 검사에서 정상으로

보인다.10 그러므로 진단을 위해서는 경추 굴곡과 신전 방사선

검사에서 환추치돌기 간격 변화를 확인해야 한다. 또한 경추 자

기공명영상은 환축추 불완전탈구의 근본적인 원인이 되는 연부

비류마티스 환축추 불완전탈구에서 발생한 경부척수병

J Korean Neurol Assoc Volume 30 No. 3, 2012 199

조직의 상태와 탈구에 따른 척수압박 정도를 확인하는데 유용

하다.3 치돌기 주위의 변성판누스는 섬유조직과 혈철소에 의해

T1과 T2강조영상에서 저신호 혹은 등신호 강도의 병변이 보이

며 시간이 지날수록 판누스의 낭 변화로 인해 T2강조영상에서

고신호로 보일 수 있고, 판누스 주변부의 조영증강은 경막외정

맥얼기 때문이다.10

환축추 불완전탈구는 대부분 수술하지 않지만 보존 치료에

반응이 없거나, 심한 두경부 통증이 지속될 경우, 척수 압박으

로 인한 신경 증상이 나타나거나, 치아돌기가 뇌기저 함입

(basilar invagination)된 경우에는 수술 치료가 필요하다. 구강

접근법이 판누스를 제거하는데 효과적이지만 후방척추유합술

을 통한 후방안정화만으로도 판누스가 소실된다.7 본 환자는 73

세로 고령이고 고혈압과 당뇨병의 기저질환이 있어 구강 접근

법으로 수술할 경우 구강내 출혈, 폐렴이나 회복지연 같은 수술

후 문제가 발생할 가능성이 높아서 후방안정화만 하였으나 수

술 후 경추 자기공명영상에서 현저한 판누스 감소가 보였다.

본 증례는 환축추 골관절염에 의한 환축추 불완전탈구에서

이차적으로 변성판누스와 척수병이 발생한 드문 예로, 60세 이

상에서 척추 골관절염의 병력이 있는 경우 경부와 후두부 통증

과 함께 근위약, 감각이상, 혹은 병적 반사 같은 신경계 이상이

보인다면 경추 골관절염에 의한 환축추 불완전탈구를 반드시

고려해야 하며, 특히 동반된 압박척수병으로 인해 사지마비가

생길 수 있으므로 조기 진단과 적극적인 치료가 중요하겠다. 변

성판누스에 대한 보고는 드물고 잘 알려지지 않았으나 류마티

스판누스나 종양으로 잘못 진단되었을 가능성이 있으며 실제로

는 더 많을 것으로 생각한다.

REFERENCES

1. Crockard HA, Sett P, Geddes JF, Stevens JM, Kendall BE, Pringle JA.

Damaged ligaments at the craniocervical junction presenting as an extra-

dural tumour: a differential diagnosis in the elderly. J Neurol Neurosurg

Psychiatry 1991;54:817-821.

2. Isono M, Ishii K, Kamida T, Fujiki M, Goda M, Kobayashi H. Retro-odon-

toid soft tissue mass associated with atlantoaxial subluxation in an elderly

patient: a case report. Surg Neurol 2001;55:223-226.

3. Finn M, Fassett DR, Apfelbaum RI. Surgical treatment of nonrheumatoid

atlantoaxial degenerative arthritis producing pain and myelopathy. Spine

2007;32:3067-3073.

4. Daumen-Legre V, Lafforgue P, Champsaur P, Chagnaud C, Pham T,

Kasbarian M, et al. Anteroposterior atlantoaxial subluxation in cervical spine

osteoarthritis: case reports and review of the literature. J Rheumatol

1999;26:687-691.

5. Shen FH, Samartzis D, Jenis LG, An HS. Rheumatoid arthritis: evaluation

and surgical management of the cervical spine. Spine J 2004;4:689-700.

6. Birch BD, Khandji AG, McCormick PC. Atlantoaxial degenerative articular

cysts. J Neurosurg 1996;85:810-816.

7. Lagares A, Arrese I, Pascual B, Gòmez PA, Ramos A, Lobato RD. Pannus

resolution after occipitocervical fusion in a non-rheumatoid atlanto-axial

instability. Eur Spine J 2006;15:366-369.

8. Schaeren S, Jeanneret B. Atlantoaxial osteoarthritis: case series and review of

the literature. Eur Spine J 2005;14:501-506.

9. Koh SH, Kim SH, Kim JH, Kim MH. Neurologic manifestations of atlan-

to-axial subluxation in the patients with rheumatoid arthritis. J Korean

Neurol Assoc 1999;17:841-847.

10. Yamashita Y, Takahashi M, Sakamoto Y, Kojima R. Atlantoaxial

subluxation. Radiography and magnetic resonance imaging correlated to

myelopathy. Acta Radiol 1989;30:135-140.