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대흉외지 2010;43:81-85 증례보고 DOI:10.5090/kjtcs.2010.43.1.81 81 *성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 흉부외과학교실 Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine **성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 혈액종양내과학교실 Department of Hematology and Oncology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine 논문접수일2009817, 논문수정일2009924, 심사통과일2009928책임저자김욱성 (135-710) 서울시 강남구 일원동 50, 삼성서울병원 흉부외과 (Tel) 02-3410-3486, (Fax) 02-3410-0089, E-mail: [email protected] 본 논문의 저작권 및 전자매체의 지적소유권은 대한흉부외과학회에 있다. 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 심만식*김욱성*성기익*이영탁*박표원*임호영** Intracardiac Metastasis of Testicular Embryonal Carcinoma That Presented with a Right Ventricular Mass Man-shik Shim, M.D.*, Wook-Sung Kim, M.D.*, Ki-Ick Sung, M.D.*, Young-Tak Lee, M.D.*, Pyo-Won Park, M.D.*, Ho-Yeong Lim, M.D.** Metastases to the heart are rarely diagnosed before the patient dies. A 26-year-old man was admitted with multiple metastasis of a testicular embryonal carcinoma and he was found to have intracardiac metastasis. Echocardiography showed that he had a mass rising from the interventricular septum and it was floating through the right ventricular outflow tract. The histology of the mass we removed from the right ventricle was consistent with testicular embry- onal carcinoma. The patient made a smooth recovery after surgical intervention and chemotherapy. We believe this is the first reported case of testicular embryonal carcinoma that metastasized to the heart and that was success- fully removed via surgery in Korea. (Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2010;43:81-85) Key words: 1. Tumor, malignant 2. Neoplasm metastasis 3. Heart neoplasms 4. Testicular neoplasms 26세 남자환자로 200612월 좌측 고환의 통증으로 검사한 결과 고환 종양 진단되어 2007129일 외국에 서 좌측 근치적 고환절제술 시행 받았다. 당시 조직검사 에서 고환 태생암(Testicular embryonal carcinoma)으로 진 단되었으며 2007214일 보조 항암화학요법을 위해 본원 내원하여 검사하던 중 흉부 컴퓨터 단층촬영에 다 발성 폐전이, 간전이, 종격동 림프절, 상복부 림프절, 복막 및 골반강 림프절 전이가 진단되었으며 우심실부터 폐동맥원추(pulmonary conus)에 걸쳐 6×2 cm 크기의 종양 으로 의심되는 종괴가 발견되었고 심초음파에서 확인되 었다(Fig. 1). 심초음파에서 측정한 종괴로 인한 우심실유 출로의 압력차(pressure gradient)16 mmHg이었다. 내원 시에는 요통과 약간의 호흡장애를 호소하였지만 ECOG (Eastern Cooperative Oncology Group) performance status grade 1이었다. 당시 serum alpha-fetoprotein (AFP)1,507 ng/mL (reference value: 020), beta human chorionic gona- doropin (β-hCG)25,430 mIU/mL (reference value: 05) 로 측정되었다. Enoxaparin으로 항응고치료 하면서 2007224일부 bleomycin, etoposide, cisplatin (BEP)으로 chemotherapy작하였고 228일까지 1 cycle 시행하였고 혈역학적으로 안정적이었다. 하지만, 우심실내 종양의 크기가 커서 우심

우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 · 심만식 외 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 − 83 − Fig. 2. (A) Histology of

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Page 1: 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 · 심만식 외 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 − 83 − Fig. 2. (A) Histology of

흉외지 2010;43:81-85 □ 증례보고 □

DOI:10.5090/kjtcs.2010.43.1.81

− 81 −

*성균 학교 의과 학 삼성서울병원 흉부외과학교실

Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine**성균 학교 의과 학 삼성서울병원 액종양내과학교실

Department of Hematology and Oncology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine

논문 수일:2009년 8월 17일, 논문수정일:2009년 9월 24일, 심사통과일:2009년 9월 28일책임 자:김욱성 (135-710) 서울시 강남구 일원동 50, 삼성서울병원 흉부외과

(Tel) 02-3410-3486, (Fax) 02-3410-0089, E-mail: [email protected]

본 논문의 작권 자매체의 지 소유권은 한흉부외과학회에 있다.

우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이

심만식*ㆍ김욱성*ㆍ성기익*ㆍ이 탁*ㆍ박표원*ㆍ임호 **

Intracardiac Metastasis of Testicular Embryonal CarcinomaThat Presented with a Right Ventricular Mass

Man-shik Shim, M.D.*, Wook-Sung Kim, M.D.*, Ki-Ick Sung, M.D.*, Young-Tak Lee, M.D.*, Pyo-Won Park, M.D.*, Ho-Yeong Lim, M.D.**

Metastases to the heart are rarely diagnosed before the patient dies. A 26-year-old man was admitted with multiple metastasis of a testicular embryonal carcinoma and he was found to have intracardiac metastasis. Echocardiography showed that he had a mass rising from the interventricular septum and it was floating through the right ventricular outflow tract. The histology of the mass we removed from the right ventricle was consistent with testicular embry-onal carcinoma. The patient made a smooth recovery after surgical intervention and chemotherapy. We believe this is the first reported case of testicular embryonal carcinoma that metastasized to the heart and that was success-fully removed via surgery in Korea.

(Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2010;43:81-85)

Key words: 1. Tumor, malignant2. Neoplasm metastasis3. Heart neoplasms4. Testicular neoplasms

증 례

26세 남자환자로 2006년 12월 좌측 고환의 통증으로

검사한 결과 고환 종양 진단되어 2007년 1월 29일 외국에

서 좌측 근치 고환 제술 시행 받았다. 당시 조직검사

에서 고환 태생암(Testicular embryonal carcinoma)으로 진

단되었으며 2007년 2월 14일 보조 항암화학요법을 해

본원 내원하여 검사하던 흉부 컴퓨터 단층촬 에 다

발성 폐 이, 간 이, 종격동 림 , 상복부 림 , 후

복막 골반강 림 이가 진단되었으며 우심실부터

폐동맥원추(pulmonary conus)에 걸쳐 6×2 cm 크기의 종양

으로 의심되는 종괴가 발견되었고 심 음 에서 확인되

었다(Fig. 1). 심 음 에서 측정한 종괴로 인한 우심실유

출로의 압력차(pressure gradient)는 16 mmHg이었다. 내원

시에는 요통과 약간의 호흡장애를 호소하 지만 ECOG

(Eastern Cooperative Oncology Group) performance status

grade 1이었다. 당시 serum alpha-fetoprotein (AFP)은 1,507

ng/mL (reference value: 0∼20), beta human chorionic gona-

doropin (β-hCG)은 25,430 mIU/mL (reference value: 0∼5)

로 측정되었다.

Enoxaparin으로 항응고치료 하면서 2007년 2월 24일부

터 bleomycin, etoposide, cisplatin (BEP)으로 chemotherapy시

작하 고 2월 28일까지 1 cycle 시행하 고 역학 으로

안정 이었다. 하지만, 우심실내 종양의 크기가 커서 우심

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흉외지

2010;43:81-85

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Fig. 1. Preoperative (A) chest radiography, (B) 2D-echocardiography, (C) chest CT, and (D) abdomen-pelvic CT. (A) Chest radiography shows innumerable variable sized pulmonary nodules in both lungs (arrow). (B) 2D-echocardiography shows 6.4×2.1 cm sized mass in right ventricle (arrow). (C) Chest CT shows right ventricular mass (arrow) and multiple pulmonary and lymph node metastasis (dotted arrow). (D) Abdomen-pelvic CT shows multiple metastatic lymph nodes in retroperitoneum (arrow).

실유출로 폐쇄로 인한 사의 험이 있으며 다수의 폐

이가 있는 것을 고려할 때 폐색 가능성이 큰 상황에서

항암화학요법으로 제거될 때까지 기다리기에는 험성이

크다고 단되어 항암화학요법 완료 에 수술 제거하

기로 하 다.

수술은 정 흉골 개하여 양 정맥에 정맥 캐뉼라, 원

부 상행 동맥에 동맥 캐뉼라를 삽 하여 심폐바이패

스를 시행하 다. 향성으로 심정지액을 주입하면서 심

정지 후 등도 체온하에서 수술을 진행하 다. 우심방

과 폐동맥을 개하여 근하 으며 종괴는 캡슐이 발달

되지 않은 4.5×3.0 cm 크기 고 매우 잘 부스러질 정도로

무른 종괴로 노란 기(stalk) 0.5 cm 정도로 심실 격의

우심실유출로 벽에 붙어있었다. 조직검사 결과 상형태

의 분비선 분화를 보이는 이성 태생암으로 확인되었다

(Fig. 2). 수술 후 환자의 역학 으로 안정 이었고 심장

음 에서도 이상소견 없이 회복하 으며, 항암요법으로

인한 범 구감소증 소견이 있었으나 곧 호 되었고 다른

합병증 없이 수술 후 12일째 퇴원하 다. 퇴원 후 1개월

뒤 외래에서 측정한 β-hCG는 3.1 mIU/mL, AFP은 5.9 ng/

mL로 감소하 다. 술 후 BEP요법으로 3차례 항암화학요

법을 추가로 시행하 고 3개월 뒤 심장 음 검사에 심

장내 재발소견은 없었으며 폐 이 후복막 이 종괴의

크기가 히 감소하 고 다른 부 에 새로운 이는 발

견되지 않았다. 하지만 결 크기의 종괴가 지속 으로

찰되고 있어 paclitaxel, ifosfamide, cisplatin, mesna (TIP)요

법으로 약제를 변경하여 2차례 추가 항암화학요법을 시행

Page 3: 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 · 심만식 외 우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 전이 − 83 − Fig. 2. (A) Histology of

심만식 외

우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 이

− 83 −

Fig. 2. (A) Histology of the tumor composed of larger more pleomorphic cells with dense cytoplasm, very large oval or irregularly shaped nuclei, prominent nucleoli, and clumped chromatin. Focal positive with PAS (B) and AFP (C). Diffuse positive with CD30 (D) (H&E stain, A ×200; Immunohistochemistry, B ×200, C ×200, D ×200).

한 뒤 술 후 2년 6개월 뒤 재는 안정병변(Stable disease,

SD)으로 유지되고 있고 더 이상 항암치료를 시행하지 않

고 외래에서 경과 찰하고 있다(Fig. 3).

고 찰

심장 종양은 원발성 종양과 이성 암으로 분류되는데

원발성 심장 종양은 그 발생률이 0.056∼0.02%로 드물지

만 다른 장기로부터 이된 이성 심장 종양은 발생률이

1.23%로 원발성 종양에 비해 약 100∼1,000배 정도 더 잘

발생하는 것으로 알려져 있다[1]. 이암을 가진 환자의 약

1/5에서 심장으로의 이가 발견되고 있는데, 이 폐암이

37%로 가장 흔하고 림 종, 유방암, 식도암 순으로 흔하

다. 흑색종의 경우, 다른 장기보다 심장으로 이를 잘하

는 경향이 있어 이의 50%가 심장으로 이되는 것으로

보고되고 있다. 고환생식세포종양은 주로 연속 인 림

를 하며, 횡격막하 동맥주 림 (para-aortic

lymph node)을 따라서 로는 종격동 림 을 따라 상쇄

골와(supraclavicular fossa)를 따라 이되는 경우가 보통이

다. 하지만, 비정상피종성 생식세포종양(non-seminomatous

germ cell tumor), 특히 태생암과 융모암(choriocarcinoma)은

비연속 림 행성 를 잘 하는 것으로

알려져 있다[2].

고환생식세포종양의 이는 매우 다양한 장기에서 발

견되는데 폐, 간, 뇌, 골 이 순으로 흔하고 후복막 림

, 골반, 종격동, 음낭, 부신, 흉벽, 둔부에 발생하는 것도

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흉외지

2010;43:81-85

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Fig. 3. Postoperative (A) chest radiography, (B) chest CT, and (C) abdomen-pelvic CT. (A) Chest radiography shows no significant nodular lesions in both lungs. (B) Chest CT shows decreased nodular attenuation and small residual metastatic pulmonary nodules in both lungs (arrow). (C) Abdomen-pelvic CT shows marked interval decrease in size of retroperitoneal soft-tissue lesion (arrow).

보고되고 있다[3,4]. 고환생식세포종양에 한 2개의 부검

연구가 있었는데 Johnson 등[5]은 78명의 환자 심장내

이 3.8%, 심막 이 3.8%를 보고하 고 Bredael 등[4]은

154명의 환자 심장내 이는 없었고 심막 이만 1.3%

를 보고할 정도로 고환생식세포종양의 심장내 이는 매

우 드물다. 외국에는 25명의 고환생식세포종양 환자의 심

장내 이가 증례 보고되었고 이 16명의 환자가 항암화

학요법 후 수술 제를 받았지만 국내에는 아직 보고된

바가 없다[5].

이가 주로 하 정맥, 우심방, 우심실인 경우가 좌심

방, 좌심실에 있는 경우보다 약 2배 이상 많아 행성

를 시사하는 바가 크고, 이에 따라 뇌경색으로 나타나

는 경우보다는 폐색 증, 폐동맥고 압, 삼첨 폐쇄 부

으로 나타나는 경우가 많다[6]. 심부 이나 실신으로 나타

나는 등 부분의 증상이 매우 심각한 결과를 래할 수

있어 발견 시 치료가 반드시 필요하다. 치료로는 항암화

학요법에 효과가 매우 좋은 융모암의 경우 수술 제없

이 완치된 사례도 보고되고 있지만 말기 고환생식세포암

의 경우 완치를 기 하기는 어렵다. 하지만 항암화학요법

이 생식세포종양에 비교 좋은 효과를 나타내고 있어

부분의 자들은 빠른 항암화학요법의 시작으로 성 증

상을 완화시킬 수 있었고, 잔존 종양에 해 기능 으로

문제가 지속되는 경우에 수술 제를 시행하여 말기 암

환자에게 수술 부담을 여 수 있었다.

본 자들은 고환 태생암의 다발성 이를 보 던 환자

에서 우심실유출로 폐쇄가 우려되는 우심실내 이성 태

생암을 발견하여 기 항암화학요법 후 수술 으로 우심

실내 종괴를 제하고 항암화학요법을 지속 으로 시행

하며 외래 추 찰 인 증례를 경험하 고 이에 한

문헌을 고찰하여 보고하는 바이다.

참 고 문 헌

1. Lam KY, Dickens P, Chan AC. Tumors of the heart. A 20

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심만식 외

우심실 종괴로 나타난 고환 태생암의 심장 이

− 85 −

year experience with a review of 12,485 consecutive auto-

psies. Arch Pathol Lab Med 1993;117:1027-31.

2. Wood A, Robson N, Tung K, et al. Patterns of supradia-

phragmatic metastases in testicular germ cell tumors. Clin

Radiol 1996;51:273-6.

3. Bredael JJ, Vugrin D, Whitmore WF. Autopsy findings in

154 patients with germ cell tumors of the testis. Cancer

1982;50:548-51.

4. Michael H, Lucia J, Foster RS, Ulbright TM. The pathology

of late recurrence of testicular germ cell tumors. Am J Surg

Pathol 2000;24:257-73.

5. Jerry X, Bogdan E, Joanne M. Intracardiac metastasis of

germ cell tumor complicated by pulmonary hypertension and

thrombocytopenia. J Clin Oncol 2007;25:3547-9.

6. Deck AJ, True LD, Higano CS. Tricuspid valve metastasis

from testicular carcinoma: a case report and review of the

literature. Urology 2000;56:330.

=국문 초록=

심장 이는 환자가 사망하기 에 진단되는 경우가 드물다. 자들은 고환 융모암의 다발성 이를

보 던 26세 남자에서 심장 이를 진단하 고 심장 음 에서 심실 격에서 기원하여 우심실유출

로에 유동하는 종괴를 확인할 수 있었다. 우심실로부터 제거한 종괴의 조직학 소견은 고환 융모암

에 합당한 소견을 보 고 환자는 수술 치료 항암화학요법 후에 안정된 회복을 보 다. 국내에는

고환 융모암의 심장 이를 수술 으로 제거함으로써 성공 인 치료 효과를 보 던 증례 보고가 없

어 보고하고자 한다.

중심 단어:1. 악성종양

2. 이암

3. 심장종양

4. 고환종양